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Categoria: Blogging

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L’influenza dell’età sulla gravità della SCA2

 Scritto da Ross Pelzel    A cura della Dott.ssa Larissa Nitschke 

Nuovi studi sui topi dimostrano che l’atassina-2 mutante causa danni notevolmente maggiori negli animali più anziani, rivelando che l’invecchiamento è un fattore determinante indipendente nella gravità della malattia.   

Nello studio di Afonso et al. del 2022, gli autori si sono proposti di comprendere come l’età influenzi lo sviluppo dei sintomi nell’atassia spinocerebellare di tipo 2 (SCA2). Sebbene sia noto che la SCA2 peggiori con l’età, non era chiaro se ciò fosse dovuto semplicemente alla progressione della malattia nel tempo o se l’età stessa rendesse il cervello più vulnerabile ai danni causati dall’atassina-2 mutata. Per rispondere a questa domanda, gli autori hanno utilizzato un approccio innovativo: hanno indotto la malattia nel cervello di topi giovani e anziani per verificare se l’età influisse sulla gravità della malattia. 

I ricercatori hanno utilizzato un modello murino in cui un virus che esprime l’atassina-2 mutante viene iniettato direttamente nello striato, una regione cerebrale cruciale per il controllo motorio che risulta colpita nei pazienti affetti da SCA2. Questo modello offre un vantaggio fondamentale: i ricercatori possono controllare con precisione il momento in cui inizia il processo patologico, poiché i topi sviluppano una patologia simile alla SCA2 solo dopo l’iniezione. Il team ha iniettato il virus nei topi in due diverse fasi della vita: a 3 mesi di età (giovani adulti) e a 18 mesi di età (anziani), per determinare se l’età influisca sulla gravità della malattia. 

Dodici settimane dopo l’iniezione, i ricercatori hanno esaminato diversi marcatori patologici della SCA2 utilizzando l’immunoistochimica, una tecnica che consente la visualizzazione di proteine ​​specifiche all’interno di sezioni di tessuto cerebrale.  

Il primo risultato emerso è stato che i topi a cui era stata iniettata la proteina a 18 mesi di età presentavano un numero significativamente maggiore di aggregati di atassina-2 mutante rispetto a quelli a cui era stata iniettata a 3 mesi. Questo dato è particolarmente rilevante perché entrambi i gruppi avevano ricevuto quantità identiche di atassina-2 mutante, eppure gli animali più anziani presentavano circa il doppio degli aggregati, a supporto dell’ipotesi che l’aumento dell’età peggiori il processo patologico.  

I ricercatori hanno poi esaminato il DARPP-32, un marcatore per i neuroni striatali, e hanno scoperto che i topi a cui era stata effettuata l’iniezione in età avanzata perdevano un numero significativamente maggiore di neuroni rispetto a quelli a cui era stata effettuata l’iniezione in età più giovane. Inoltre, i marcatori di morte cellulare hanno rivelato che il gruppo a cui era stata effettuata l’iniezione a 18 mesi presentava un numero complessivo di cellule morenti sostanzialmente maggiore, incluse non solo i neuroni, ma anche cellule di supporto come astrociti e microglia.  

Lo studio ha inoltre rivelato cambiamenti negli astrociti, cellule cerebrali specializzate che forniscono un supporto essenziale ai neuroni, apportando nutrienti e regolando l’attività dei neurotrasmettitori. Quando gli astrociti diventano reattivi durante una malattia o una lesione, esprimono livelli più elevati di proteina acida fibrillare gliale (GFAP), un marker di neuroinfiammazione. I topi a cui è stata effettuata l’iniezione a 18 mesi hanno mostrato un numero significativamente maggiore di astrociti positivi alla GFAP, indicando risposte infiammatorie accentuate che potrebbero contribuire alla progressione della malattia. 

Infine, i ricercatori hanno studiato l’autofagia, la capacità cruciale della cellula di degradare e riciclare i componenti danneggiati. Utilizzando la reazione a catena della polimerasi quantitativa in tempo reale (RT-qPCR) per misurare i livelli di mRNA di LC3 (un marcatore chiave dell’autofagia), hanno scoperto che gli animali sottoposti a iniezione in età avanzata presentavano una ridotta funzionalità autofagica. Questa compromissione significa che le cellule sono meno efficaci nell’eliminare proteine ​​e organelli danneggiati, consentendo potenzialmente l’accumulo di materiali tossici. 

Questo studio fornisce la prima prova diretta che l’età determina la gravità della SCA2, anziché limitarsi a fornire più tempo per la progressione della malattia. Controllando i tempi di insorgenza della malattia attraverso il loro modello murino, i ricercatori hanno dimostrato che lo stesso insulto provoca esiti diversi a seconda dell’età del cervello che lo riceve. 

Dichiarazione di conflitto di interessi

L’autore e il curatore dichiarano di non avere alcun conflitto di interessi.

Citazione dell'articolo recensito

Afonso, IT et al., L’espressione dell’atassina-2 mutante negli animali anziani aggrava le caratteristiche neuropatologiche associate all’atassia spinocerebellare di tipo 2. International Journal of Molecular Sciences, 2022. 23(19):11896. https://pmc.ncbi.nlm.nih.gov/articles/PMC9569585/#sec4-ijms-23-11896 

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Muoversi fa bene! L’esercizio fisico e un agonista del recettore TrkB, offrono una nuova speranza per la SCA6.

Scritto da Élyse Zadigue-Dubé  

A cura di Priscila Pereira Sena

Nuove ricerche condotte su modelli murini di SCA6 suggeriscono che potenziare la segnalazione BDNF-TrkB potrebbe cambiare le carte in tavola.

Esiste un mondo in cui una diagnosi di SCA6 non equivalga a una condanna a vita all’incoordinazione motoria? Uno studio condotto da Cook e colleghi ha indagato una disfunzione di segnalazione del fattore neurotrofico derivato dal cervello (BDNF) e del suo recettore, la tirosina chinasi B del recettore della tropomiosina (TrkB), nella SCA6, suggerendo l’esercizio fisico e un composto farmacologico come potenziali rimedi. Entrambi i trattamenti sono stati in grado di rallentare la progressione della malattia SCA6, alleviare i sintomi dell’atassia e trattare i deficit cellulari. Questi risultati di Cook e colleghi aprono la strada a nuove strategie terapeutiche e offrono la speranza di una prognosi migliore per i pazienti affetti da SCA6.

Il cervelletto, una struttura cerebrale essenziale per il coordinamento dei movimenti, è vulnerabile ai danni in alcune malattie genetiche. L’atassia spinocerebellare di tipo 6 (SCA6) è una rara malattia neurodegenerativa ereditaria che provoca una progressiva disfunzione motoria e degenerazione delle cellule nervose cerebellari.

I sintomi iniziali della SCA6 includono instabilità dell’andatura, inciampi e squilibrio. Di solito compaiono intorno alla mezza età, quando i pazienti ricevono comunemente la diagnosi. La SCA6 colpisce principalmente la salute delle cellule di Purkinje del cervelletto, un tipo di cellula fondamentale per la coordinazione fluida e precisa dei movimenti del corpo. A parte la fisioterapia, ad oggi non esiste una cura per la SCA6. Pertanto, la ricerca di nuove strategie terapeutiche è di vitale importanza. Se riuscissimo a trovare un modo per ridurre i sintomi motori e rallentare l’insorgenza e la progressione della malattia, potremmo migliorare la vita dei pazienti, dei familiari e di chi se ne prende cura.

Il fattore neurotrofico derivato dal cervello (BDNF) è una proteina molto importante per la salute del sistema nervoso centrale. La proteina BDNF svolge la sua funzione nel cervello interagendo con una proteina recettrice chiamata tirosina chinasi recettoriale B (TrkB). Cook e colleghi hanno scoperto che, quando la SCA6 inizia a manifestare i sintomi, sia la proteina BDNF che la proteina TrkB risultano ridotte nei pazienti affetti da SCA6, il che potrebbe avere un ruolo nella patogenesi della malattia. Hanno inoltre riscontrato che l’esercizio fisico aumenta i livelli di BDNF, migliora la salute delle cellule di Purkinje e la coordinazione motoria nei pazienti con SCA6.

Il composto farmacologico 7,8-diidrossiflavone (DHF) mima l’azione del BDNF interagendo con il recettore TrkB, agendo quindi come agonista di TrkB. Il DHF ha dimostrato una grande efficacia terapeutica in modelli di numerose malattie del sistema nervoso centrale. Studiando il potenziale terapeutico del DHF nella SCA6, Cook e colleghi hanno scoperto che la sua somministrazione precoce contribuiva ad alleviare l’incoordinazione motoria e a migliorare la salute delle cellule di Purkinje. Questi benefici erano presenti sia all’esordio della SCA6 che nelle fasi successive della malattia.

Per condurre questo studio, i ricercatori hanno utilizzato topi transgenici con una mutazione genetica simile a quella riscontrata nei pazienti affetti da SCA6. Per misurare i livelli proteici, hanno prelevato il cervelletto dei topi a 7 mesi di età, un periodo che corrisponde alla fase iniziale di insorgenza della SCA6 nell’uomo. Hanno quindi esposto il tessuto cerebellare a marcatori fluorescenti per diverse proteine ​​di interesse. Misurando la quantità di fluorescenza emessa dal tessuto cerebrale, hanno potuto confrontare i topi di tipo selvatico (privi della mutazione genetica SCA6) con i topi affetti da SCA6 per verificare se presentassero differenze nei livelli proteici. Utilizzando questa tecnica, sono stati in grado di dimostrare che il cervelletto dei topi affetti da SCA6 esprimeva meno BDNF e TrkB rispetto al cervelletto di tipo selvatico.

Per il trattamento con esercizio fisico, i ricercatori hanno fornito ai topi l’accesso a ruote per correre. Alcuni topi avevano una ruota bloccata come gruppo di controllo. Per il trattamento farmacologico, il farmaco (DHF) è stato somministrato nell’acqua potabile diverse settimane prima o dopo l’insorgenza della SCA6 nei topi. Dopo il trattamento, per valutare la coordinazione motoria, i ricercatori hanno utilizzato un test chiamato rotarod, in cui i topi vengono posti su una barra rotante che accelera progressivamente, e quindi viene misurato il tempo (latenza alla caduta) in cui i topi riescono a rimanere sulla barra. Una latenza alla caduta più elevata è indice di una migliore coordinazione motoria.

Per misurare lo stato di salute delle cellule di Purkinje nel cervelletto, ne hanno registrato l’attività elettrica tramite un elettrodo. Nella SCA6, l’attività delle cellule di Purkinje risulta ridotta. Cook e colleghi hanno quindi potuto osservare che sia l’esercizio fisico che il trattamento con DHF ripristinavano l’attività delle cellule di Purkinje nei topi affetti da SCA6.

Precedenti ricerche che hanno esaminato il tessuto cerebellare post-mortem di pazienti deceduti affetti da SCA6 hanno mostrato livelli ridotti di BDNF rispetto a individui della stessa età non affetti da SCA6. I risultati ottenuti da Cook e colleghi, utilizzando il modello murino transgenico di SCA6, sono coerenti con queste precedenti osservazioni sui pazienti affetti da SCA6. Un dato interessante è che il BDNF sembra essere ridotto sia nelle fasi tardive che in quelle precoci della progressione della malattia. Cook e colleghi hanno anche dimostrato che, intervenendo sul deficit di BDNF nella SCA6 tramite l’esercizio fisico o il composto DHF, è possibile alleviare i deficit di coordinazione motoria e la disfunzione cellulare. Indagando su possibili opzioni terapeutiche, questo lavoro di Cook e colleghi suggerisce un futuro in cui i sintomi della SCA6 potranno essere gestiti e l’indipendenza e la qualità della vita dei pazienti potranno essere migliorate, offrendo così una nuova speranza alle persone che convivono con la SCA6.

Parole chiave

Agonista : una sostanza chimica che attiva un recettore imitando l’azione di una proteina, per produrre una risposta biologica.

Dichiarazione di conflitto di interessi

Élyse Zadigue-Dubé, autrice di questo articolo, sta svolgendo il suo lavoro di dottorato nel laboratorio della dottoressa Alanna J. Watt.

Élyse Zadigue-Dubé non ha lavorato a questo specifico progetto.

Priscila Pereira Sena, che ha curato questo pezzo, non dichiara alcun conflitto di interessi.

Citazione dell'articolo recensito

Cook, AA, Jayabal, S., Sheng, J., Fields, E., Leung, TCS, Quilez, S., McNicholas, E., Lau, L., Huang, S., & Watt, AJ L’attivazione della segnalazione TrkB-Akt corregge i deficit in un modello murino di SCA6. Science Advances . 2022. 8 (37), eabh3260. (https://pmc.ncbi.nlm.nih.gov/articles/PMC9481119/)

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La fatica influisce sulla qualità della vita nelle atassie spinocerebellari

Scritto da Alexandra Putka, revisionato dalla Dott.ssa Pragya Goel

Vi sentite stanchi? Non siete soli. La stanchezza è un sintomo comune delle atassie spinocerebellari e influisce sulla qualità della vita.

Le atassie spinocerebellari (SCA) sono caratterizzate da diversi sintomi, ma la fatica non è spesso inclusa in questo elenco. La fatica è definita clinicamente come difficoltà nell’iniziare o nel mantenere attività fisiche e mentali volontarie. In questo studio, Lai e colleghi hanno analizzato la frequenza della fatica e il suo impatto sulla qualità della vita delle persone affette da SCA1, SCA2, SCA3 o SCA6. Hanno scoperto che la fatica è comune in tutte queste patologie e che i pazienti che ne soffrono presentano sintomi di atassia e depressione più gravi, oltre a una peggiore qualità della vita. Questo è importante perché comprendere come la fatica influisce sui pazienti aiuterà medici e ricercatori ad affrontare meglio le problematiche dei pazienti e a sviluppare trattamenti efficaci. 

In questo studio specifico, i ricercatori hanno monitorato l’atassia, la fatica e i sintomi depressivi di oltre 400 persone affette da SCA1, SCA2, SCA3 o SCA6. Ciò è stato realizzato chiedendo ai partecipanti di completare diversi test:  

  1. La Scala per la Valutazione e la Classificazione dell’Atassia ( SARA ): misura la gravità dell’atassia chiedendo ai partecipanti di eseguire una serie di movimenti come camminare e stare in piedi. Un punteggio più alto indica un’atassia più grave. 
  2. La Fatigue Severity Scale (FSS): misura l’affaticamento mentale e fisico durante la settimana precedente tramite un questionario di 9 domande, dove punteggi più alti indicano un maggiore affaticamento.  
  3. Il Patient Health Questionnaire-9 (PHQ-9): misura i sintomi depressivi nelle ultime due settimane, con punteggi più alti che indicano una depressione più grave. 

Ai partecipanti è stato inoltre chiesto di valutare la propria qualità della vita descrivendo i problemi di salute riscontrati in cinque aree: ansia/depressione, dolore/disagio, attività quotidiane, cura di sé e mobilità. A tal fine, è stato utilizzato un test denominato EuroQol-5 Dimension (EQ-5D).  

Con queste informazioni, Lai e colleghi hanno confrontato i risultati tra i sottotipi di SCA. Hanno evidenziato quattro punti chiave : 

  1. La stanchezza è stata riscontrata in tutti i sottotipi di SCA studiati. La stanchezza era più comune nella SCA3, seguita da SCA1, SCA6 e SCA2.  
  2. La stanchezza è risultata correlata alla depressione in tutti i sottotipi di SCA esaminati. Una depressione più grave (ma non un’atassia più grave) era associata a una stanchezza più grave. Ciò significa che i sintomi depressivi potrebbero essere correlati alla stanchezza nelle SCA. 
  3. Nella SCA3 e nella SCA6 la stanchezza era associata a una peggiore qualità della vita, indipendentemente dall’atassia e dalla depressione. Nella SCA3, i pazienti con stanchezza presentavano una maggiore durata della malattia e un numero maggiore di ripetizioni patologiche di CAG. 
  4. In tutti i sottotipi di SCA nell’arco di sei anni, la stanchezza ha continuato a essere associata a una peggiore qualità della vita. È interessante notare che, durante questo periodo, i sintomi dell’atassia sono peggiorati, mentre i sintomi della stanchezza sono rimasti invariati.  

In sintesi, la stanchezza è un sintomo prevalente in tutti i sottotipi di SCA e rappresenta una sfida per la qualità della vita. Sebbene l’ampio numero di partecipanti sia un punto di forza di questo studio, vi sono alcune limitazioni. Sarebbe utile confrontare i pazienti con SCA con soggetti sani per comprendere come la stanchezza possa variare nel corso della vita. Inoltre, lo studio non ha preso in considerazione altri fattori che potrebbero aver contribuito alla stanchezza, tra cui disturbi del sonno, orari di lavoro, dieta ed esercizio fisico. Ad esempio, le SCA sono associate a perdita di peso dovuta all’atrofia muscolare e a disfunzioni del sistema nervoso autonomo, come la variabilità della frequenza cardiaca, il che rende la stanchezza un effetto secondario. Infine, questo studio non ha affrontato la tipologia primaria di stanchezza osservata: mentale e fisica. Pertanto, studi futuri potrebbero ampliare questi risultati e indagare l’origine della stanchezza per comprenderla meglio nelle SCA. Infine, potrebbero rivelarsi utili interventi che potrebbero contribuire a migliorare la stanchezza, come tecniche per migliorare la mobilità e programmi di esercizio fisico per i pazienti con SCA.  

Per ora, questo studio evidenzia che la stanchezza dovrebbe essere presa in considerazione nella cura dei pazienti affetti da atassie spinocerebellari. Sottolinea l’importanza di rassicurare pazienti e caregiver sul fatto che la stanchezza è un sintomo reale e concreto delle SCA. Questo rappresenta un passo avanti per l’assistenza clinica e la ricerca futura, poiché l’individuazione dei sintomi apre nuove prospettive per potenziali trattamenti e un migliore controllo della qualità della vita.

Dichiarazione di conflitto di interessi

L’autore e il curatore dichiarano di non avere alcun conflitto di interessi.

Citazione dell'articolo recensito

Lai RY, et al., L’affaticamento influisce sulla qualità della vita delle persone con atassie spinocerebellari. Movement Disorders Clinical Practice, 2024. 11 (5): p. 496-503. ( https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/38419568/  

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Borse di ricerca NAF 2026

23 studi finanziati per un totale di 910.000 dollari!

Siamo orgogliosi di sostenere 23 progetti di ricerca che promuovono il progresso nella ricerca sull’atassia. Scopri l’elenco completo degli studi finanziati qui di seguito.

Un sentito ringraziamento ai nostri revisori scientifici che dedicano volontariamente il loro tempo e la loro esperienza per garantire che vengano finanziate le migliori ricerche scientifiche volte ad accelerare lo sviluppo di trattamenti per l’atassia! 

Per il 2026, NAF ha finanziato le seguenti ricerche:
  • NOVITÀ di quest’anno! 1 borsa di studio Michael Lundquist per promuovere la ricerca sulla MSA-C – per un totale di 50.000 dollari
  • 8 sovvenzioni iniziali per la ricerca – per un totale di 400.000 dollari
  • 4 premi per giovani ricercatori – per un totale di 200.000 dollari
  • 4 borse di ricerca per laureati – per un totale di 100.000 dollari
  • 4 borse di studio pre-dottorato per promuovere la diversità nella ricerca sull’atassia – per un totale di 200.000 dollari
  • 1 Borsa di ricerca post-dottorato – per un totale di 35.000 dollari
  • 1. Finanziamento iniziale per la ricerca – per un totale di 25.000 dollari

Per saperne di più su ciascuna tipologia di studio di ricerca, visita il sito www.ataxia.org/researcher-resources.

Di seguito è disponibile un elenco completo degli studi di ricerca e dei relativi riassunti divulgativi.

Riassunti divulgativi

Sovvenzioni iniziali per la ricerca

50.000 dollari – Sovvenzione annuale

Dott.ssa Esther Becker, Università di Oxford

Titolo della ricerca: La modulazione di TRPC3 come strategia terapeutica per la SCA2

Tipo di atassia: SCA2

L’atassia spinocerebellare (SCA) è una malattia ereditaria che causa un progressivo peggioramento dell’equilibrio e dei problemi motori a causa del malfunzionamento e della morte di cellule cerebrali fondamentali. Verificheremo se la riduzione dell’attività di una proteina chiamata TRPC3 possa proteggere queste cellule e migliorare il movimento, aprendo la strada a nuove terapie per l’atassia.

Titolo della ricerca: Campionamento adattivo per svelare la composizione delle sequenze ripetute e identificare i polimorfismi  a singolo nucleotide (SNP) per il targeting allele-specifico in SCA1 e SCA7

Tipo di atassia: SCA1 e SCA7

Stiamo sviluppando un metodo per distinguere il gene dannoso da quello sano negli individui affetti da atassia ereditaria causata da una mutazione dominante. Questo potrebbe contribuire a creare trattamenti più sicuri, mirati esclusivamente al gene dannoso e in grado di preservare quello sano.

Titolo della ricerca: Ripetizioni introniche di GAA nel gene FGF14 in problemi vestibolari che vanno oltre la SCA27B  

Tipo di atassia: SCA27B

La SCA27B è  una forma comune di atassia causata da un’espansione di ripetizioni (>250). In questo studio proponiamo di verificare se una popolazione di individui anziani con 30-250 ripetizioni, pari a circa una persona su cinque o una su dieci, sia a maggior rischio di sviluppare problemi di equilibrio in età avanzata.

Titolo della ricerca: Combinazione di capsidi di nuova generazione ad alta potenza con l’editing di base per terapie geniche di piattaforma per le atassie spinocerebellari

Tipo di atassia: SCA

Metteremo alla prova due approcci di editing genetico: uno simile  al  silenziamento genico e uno completamente nuovo. In sintesi, proponiamo di sviluppare e testare nuove piattaforme metodologiche che potranno essere applicate in futuro al trattamento di qualsiasi anemia falciforme causata dall’espansione  della ripetizione CAG.

Titolo della ricerca: Definizione dei percorsi specifici per sottotipo di cellule di Purkinje per il controllo motorio 

Stiamo studiando le cellule di Purkinje nel cervelletto e come specifici sottogruppi controllano il movimento, mentre altri modulano comportamenti non motori. Stiamo mappando i circuiti cerebrali formati dalle cellule di Purkinje che controllano il movimento , il che potrebbe contribuire allo sviluppo di terapie più mirate per le persone.  

Titolo della ricerca: Analisi delle mutazioni somatiche a singola cellula nell’atassia telangiectasia

Tipo di atassia: AT

Il nostro obiettivo è utilizzare tecnologie di sequenziamento del DNA all’avanguardia per studiare i danni al DNA nell’atassia telangiectasia (AT), una forma di atassia causata da mutazioni ereditarie in un gene responsabile della protezione del DNA.

Titolo della ricerca: Svelare il ruolo delle espansioni di ripetizioni somatiche nella patogenesi della SCA1 e sviluppare interventi genetici precisi 

Tipo di atassia: SCA1

L’atassia spinocerebellare di tipo 1 (SCA1) è causata da una ripetizione di DNA nel gene ATXN1 che si allunga nel tempo nelle cellule cerebrali. Questo progetto utilizzerà modelli murini di SCA1 per studiare come l’espansione della ripetizione determini la malattia e per testare una strategia di editing genetico CRISPR progettata per arrestare questo processo.

Titolo della ricerca: L’utilizzo delle cure intensive come fattore di progressione della malattia 

Tipo di atassia: Atassia cerebellare

Utilizzeremo le cartelle cliniche della Johns Hopkins per scoprire con quale frequenza e per quali motivi le persone affette da atassia cerebellare necessitano di cure di emergenza o ricovero ospedaliero. Il nostro obiettivo è integrare strumenti di monitoraggio nelle cartelle cliniche per contribuire, in futuro, a prevenire queste emergenze.

Titolo della ricerca: Il dimetilfumarato come potenziale terapia nell’atassia spinocerebellare

Tipo di atassia: SCA

Le atassie spinocerebellari (SCA) sono rare malattie cerebrali ereditarie incurabili che compromettono l’equilibrio e il movimento. Il nostro team sta testando un farmaco già approvato dalla FDA, il dimetilfumarato, per comprenderne il meccanismo d’azione e prepararsi alle sperimentazioni cliniche sull’uomo.

Premi per giovani ricercatori

50.000 dollari – Sovvenzione annuale

Dott.ssa Sara Duarte Silva Università del Minho

Titolo della ricerca: Trattamento della SCA3 con intervento combinato a base di acidi biliari e inibitori selettivi della ricaptazione della serotonina

Tipo di atassia: SCA3

Studiamo la SCA3, una malattia cerebrale che compromette progressivamente l’equilibrio e la coordinazione dei pazienti e per la quale non esiste una cura. Due farmaci già esistenti hanno migliorato la mobilità e ridotto il danno cerebrale in modelli di laboratorio; stiamo ora verificando se la loro combinazione possa proteggere meglio il cervello e migliorare la qualità della vita dei pazienti.

Titolo della ricerca: Effetti non cellulari autonomi nella SCA3: Chiarimento della disfunzione neuronale indotta dagli astrociti in un modello derivato da un paziente umano 

Tipo di atassia: SCA3

Stiamo  studiando una malattia cerebrale chiamata SCA3, in cui un errore genetico causa l’accumulo di una proteina tossica che uccide i neuroni. Invece di concentrarci solo sui neuroni, vogliamo capire se le cellule di supporto del cervello, chiamate astrociti, stiano  in realtà  peggiorando la situazione e se intervenire su di esse potrebbe portare a nuove terapie in grado di rallentare o arrestare la malattia.

Titolo della ricerca: Manipolazione del percorso del canale SK come potenziale bersaglio terapeutico nelle atassie episodiche 

Tipo di atassia: EA2

L’atassia episodica di tipo 2 causa gravi attacchi di coordinazione scatenati da caffè, stress o esercizio fisico. Abbiamo scoperto che i fattori scatenanti convergono sulla disfunzione del canale SK2. La nostra ricerca testerà farmaci che agiscono sul canale SK in un nuovo modello murino e su neuroni derivati ​​da pazienti, al fine di sviluppare il primo trattamento per prevenire gli attacchi.

Titolo della ricerca: Caratterizzazione del panorama proteomico della vulnerabilità neuronale selettiva nell’ARSACS

Tipo di atassia: ARSACS

In molte atassie, alcuni neuroni sono vulnerabili e muoiono mentre altri sopravvivono. Utilizzeremo tecnologie proteomiche avanzate per studiare la vulnerabilità neuronale selettiva nell’ARSACS, con l’obiettivo di scoprire percorsi protettivi che potrebbero portare a nuove terapie per l’ARSACS e le atassie correlate.

Borsa di ricerca per laureati

$25.000 – Sovvenzione annuale

Annabel Devault, Università di Yale

Titolo della ricerca: Chiarire il ruolo della chinasi 1 attivata dal TGF-ß (TAK1) come possibile regolatore a monte della chinasi Nemo-like (NLK), un modificatore della malattia nell’atassia spinocerebellare di tipo 1 (SCA1).

Tipo di atassia: SCA1

Studio l’atassia spinocerebellare di tipo 1 (SCA1) e sono interessato a esplorare la proteina TAK1 come bersaglio terapeutico nella SCA1. Utilizzando modelli murini e cellulari di SCA1, posso  determinare  se la modifica di TAK1 tramite interventi genetici o farmacologici può ridurre i sintomi e la progressione della malattia.

Titolo della ricerca: Dalla disconnessione all’intervento: risonanza magnetica di diffusione ad altissimo campo dei circuiti cerebellari-tronco encefalico per consentire terapie mirate nella SCA3

Tipo di atassia: SCA3

Questo progetto utilizza uno scanner MRI ad altissima risoluzione da 7 Tesla per studiare le prime alterazioni delle vie neurali che controllano l’equilibrio e il movimento. Esaminando il cablaggio cerebrale con un livello di dettaglio molto maggiore, miriamo a  identificare marcatori precoci e sensibili della malattia, utilizzabili per monitorarne la progressione.

Titolo della ricerca: Indagine sull’instabilità della ripetizione CAG come bersaglio terapeutico nella SCA1

Tipo di atassia: SCA1

La nostra ricerca studia l’“instabilità somatica”, un processo in cui le espansioni della ripetizione CAG   che causano l’atassia spinocerebellare di tipo 1 continuano a crescere dopo la nascita, soprattutto nel cervello. Il nostro obiettivo è verificare se questa espansione sia alla base della malattia e se arrestarla possa avere un effetto terapeutico.

Titolo della ricerca: Studio funzionale delle basi molecolari di rare patologie correlate al gene RFC1 

Tipo di atassia: CANVAS/RFC1

Sto  studiando la CANVAS, una rara atassia causata da espansioni ripetute nel gene RFC1. Per comprendere come questa alterazione comprometta la funzione cerebrale,  sto  creando modelli animali che riproducono i potenziali meccanismi patogeni causati da tali espansioni. Il mio obiettivo è  identificare  bersagli terapeutici per sviluppare trattamenti efficaci.

Borsa di studio Michael Lundquist per promuovere la ricerca sulla MSA-C

$50.000 – Sovvenzione annuale
NOVITÀ DI QUEST’ANNO

Dott. Woojin Kim, Università di Sydney

Titolo della ricerca:  Un percorso lipidico per ridurre la tossicità dell’α-sinucleina nel cervello di pazienti affetti da MSA-C

Gli acidi grassi monoinsaturi (MUFA) sono presenti in concentrazioni elevate nel cervello dei pazienti affetti da MSA-C e promuovono l’aggregazione tossica dell’α-sinucleina. Definiremo il contributo dei MUFA alla patologia dell’α-sinucleina e  identificheremo  nuovi bersagli per ridurne la tossicità nella MSA-C.

Borsa di ricerca post-dottorato

$35.000 – Sovvenzione annuale

Dott.ssa Shiqi Liu Emory University

Titolo della ricerca: Comprensione meccanicistica della disregolazione dell’R-loop e della proteina m6A indotta dalla mutazione del gene ATM e del suo impatto funzionale nell’atassia  -telangiectasia 

Tipo di atassia: AT

L’atassia- telangiectasia  è causata dalla perdita della proteina ATM, che regola la riparazione del DNA. Utilizzando modelli cerebrali derivati ​​da pazienti, studieremo come la perdita di ATM influisce sulla  risposta al danno e sui cambiamenti dell’RNA a livello degli R-loop, strutture in cui l’RNA si appaia temporaneamente con il DNA, e come questi cambiamenti possono influenzare i neuroni. MSA -C. 

Borsa di studio pre-dottorale per promuovere la diversità nella ricerca

50.000 dollari – Sovvenzione biennale

Brasile Bartolomeo Università di Yale

Titolo della ricerca: Identificazione del contributo delle sottopopolazioni eterogenee di cellule di Purkinje (PC) alla progressione dell’atassia di Friedreich e dell’atassia episodica di tipo 2 (EA2) 

Tipo di atassia: EA2

Le atassie  colpiscono principalmente  il cervelletto, causando una vasta gamma di sintomi. Per migliorare i trattamenti personalizzati, il nostro progetto studia come le alterazioni delle cellule di Purkinje, le principali cellule di output del cervelletto, portino a diverse manifestazioni cognitive e comportamentali in modelli di atassia di Friedreich e atassia episodica di tipo 2.

Titolo della ricerca: Rivelare le differenze regionali nell’induzione di potenziali d’azione cerebellari tramite neuromodulazione nella SCA3 

Tipo di atassia: SCA3

L’atassia spinocerebellare di tipo 3 (SCA3) altera i segnali che i neuroni cerebellari utilizzano per comunicare. Misureremo questi segnali in tutto il cervelletto per  identificare  le differenze regionali in condizioni basali e in risposta alla stimolazione neurale. I risultati forniranno indicazioni sui bersagli migliori per i trattamenti di stimolazione cerebrale.

Titolo della ricerca: Identificazione dei modulatori genetici dell’atassia di Friedreich nei cardiomiociti

Tipo di atassia: FA

L’atassia di Friedreich spesso porta a cardiopatie potenzialmente letali, ma le cause non sono ancora del tutto chiare. Questo progetto utilizzerà strumenti avanzati di editing genetico per individuare i fattori genetici che influenzano il danno cardiaco nei pazienti.

Titolo della ricerca: Sviluppo di nuovi strumenti per valutare i meccanismi alla base delle firme trascrittomiche degli SCA con espansione CAG

Tipo di atassia: SCA

Il modello dei messaggi genetici dell’RNA cellulare cambia nelle diverse atassie spinocerebellari. Sto creando un programma informatico open-source per individuare modelli di RNA condivisi tra dati provenienti da persone, animali e cellule, al fine di guidare lo sviluppo di nuovi biomarcatori, farmaci e tecnologie per la comunità scientifica che si occupa di atassia.

Come funziona il processo di richiesta di una borsa di ricerca?

Per ricevere una borsa di ricerca sull’atassia da NAF, i ricercatori devono seguire una procedura in 4 fasi:

  1. Invia una lettera di intenti (LOI) – Si tratta di una breve panoramica che fornisce informazioni sull’obiettivo del loro studio di ricerca.
  2. Le lettere di intenti vengono esaminate : un gruppo di esperti di atassia esamina e valuta ciascuna lettera di intenti in base al suo merito scientifico. Decidono quindi quali lettere di intenti saranno invitate a presentare una domanda di finanziamento.
  3. Presentazione della domanda di finanziamento – Gli studi che hanno ottenuto un punteggio sufficientemente alto per passare alla fase successiva del processo sono invitati a presentare una domanda completa. La domanda di finanziamento richiede più tempo e maggiori dettagli sul progetto.
  4. Domande di finanziamento esaminate e raccomandate per l’approvazione – Ogni domanda viene sottoposta a 3 valutazioni scientifiche separate. NAF si avvale di 75 revisori scientifici che valutano e assegnano un punteggio a ciascuna domanda completa ricevuta. Le domande di finanziamento con il punteggio più alto vengono raccomandate per l’approvazione. 

Grazie a tutti i ricercatori che hanno presentato una lettera di intenti o una domanda di finanziamento! Continuate così, il vostro lavoro è FONDAMENTALE per la comunità scientifica che si occupa di atassia!

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Un passo avanti con i sensori di movimento per l’atassia

Scritto da Carrie Sheeler, PhD.    Revisionato da Celeste Suart, PhD. 

I progressi nella tecnologia indossabile per il monitoraggio della gravità dell’atassia combinano i cambiamenti di coordinazione in  diversi tipi  di movimento.

Come si fa a sapere se un nuovo trattamento sta funzionando? Questa è la domanda chiave a cui i medici devono rispondere quando sviluppano e testano nuove terapie. In un colloquio individuale, paziente e medico possono discutere i sintomi, monitorare i miglioramenti nel movimento e nella coordinazione e decidere insieme le direzioni future. Ma come si fa a sapere se un nuovo trattamento funziona su molti medici e pazienti diversi? Gli studi clinici cercano costantemente di capire come i trattamenti influenzano un’intera popolazione di pazienti. La fiducia nei risultati richiede metodi coerenti per misurare e valutare gli esiti in una varietà di cliniche e pazienti. Per tenere conto di questa variabilità, i medici utilizzano test come l’  International Cooperative Ataxia Rating Scale (ICARS)  la Scale for the Assessment and Rating of Ataxia (SARA) e la Brief Ataxia Rating Scale (BARS  )  , che descrivono movimenti specifici che i medici devono osservare e valutare. Questi test clinici sono progettati per stabilire uno standard di valutazione per i medici e rappresentano in modo coerente il progressivo peggioramento dei sintomi nelle atassie ereditarie.  

La valutazione clinica è efficace, ma esistono modi per innovare questo sistema. Alcuni aspetti degni di nota includono: 

  1. Sono necessarie visite cliniche . Poiché la valutazione clinica richiede la competenza del medico, il monitoraggio regolare nell’ambito di una sperimentazione clinica richiede visite periodiche con un medico o con il personale di ricerca. Ciò può comportare un ulteriore onere per i pazienti affetti da atassia e le loro famiglie. Lo sviluppo di strategie per test domiciliari affidabili riduce questo onere legato agli spostamenti e migliora la capacità del medico di monitorare i pazienti nel tempo. 
  2. Variabilità tra cliniche e clinici . Poiché i punteggi dipendono in ultima analisi dall’osservatore che li assegna, ciò introduce una potenziale variabilità tra cliniche e clinici. Questa variabilità potrebbe dipendere dalla familiarità dell’osservatore con l’atassia o dalle sue esperienze e osservazioni recenti. Sviluppare un metodo per misurare i cambiamenti nel movimento e nella coordinazione che non si basi sull’intuito dell’osservatore potrebbe contribuire a ridurre la variabilità nei dati raccolti. Ciò potrebbe aiutare i clinici a capire se un potenziale trattamento sta funzionando. 
  3. I test con punteggio creano limiti artificiali . Vi è mai capitato di dover dare un voto da 1 a 10 e di essere tentati di rispondere 11? O 0? In tal caso, è evidente che uno dei principali svantaggi della valutazione numerica è l’assegnazione di limiti artificiali. Questi vengono definiti “limiti minimi” per la parte inferiore della scala e “limiti massimi” per la parte superiore. I sistemi di punteggio clinico rendono i propri sistemi ampiamente applicabili fornendo definizioni chiare per ogni punteggio della scala, ma così facendo comprimono l’intera gamma dei cambiamenti di movimento e coordinazione in un intervallo limitato che può essere massimizzato. Sviluppare uno strumento per misurare i cambiamenti di movimento e coordinazione in un continuum, ovvero senza punteggi fissi e senza limiti, consente un monitoraggio più preciso dei sintomi del paziente nel tempo ed elimina anche qualsiasi limite massimo arbitrario dal sistema di punteggio.  

Nel 2021, il laboratorio del Dr. Gupta ha sviluppato e testato un dispositivo indossabile da polso in grado di tracciare il movimento durante un test dito-naso. Il dispositivo funziona come un accelerometro, misurando i cambiamenti di direzione e velocità in tre dimensioni. I ricercatori hanno scoperto che le caratteristiche del movimento del sensore durante il test (definite “sottomovimenti” in questo e in altri articoli del laboratorio, vedi il glossario per una descrizione più dettagliata) correlavano bene con il punteggio BARS del paziente. Ciò suggerisce che questo strumento potrebbe essere utile come supplemento alle attuali pratiche di punteggio o per il monitoraggio dei sintomi al di fuori dell’ambiente clinico (Oubre et al. 2021). Sebbene promettente, quello studio ha valutato il sensore da polso con un solo test di movimento (dito-naso). Questo ha lasciato aperti diversi interrogativi a cui i ricercatori volevano dare risposta. Innanzitutto, alcuni test di movimento sono più sensibili di altri? Ad esempio, quanto differiscono i dati di movimento di un test dito-naso rispetto a un diverso movimento del braccio o persino di una gamba? Quindi, in vista di futuri studi clinici, come dovrebbero essere combinati i dati sul movimento provenienti da diversi test di movimento per rappresentare al meglio la gravità dell’atassia di un paziente? 

Per rispondere a queste domande, i ricercatori hanno chiesto ai partecipanti allo studio di indossare sensori di movimento per tracciare i movimenti di braccia e gambe durante cinque test di movimento consolidati. Questi includevano i compiti dito-naso, inseguimento dito, battito di tallone, battito di tallone-tibia e movimenti alternati rapidi della mano (AHM). I partecipanti hanno anche completato il test BARS per ottenere un punteggio clinico di gravità dell’atassia. Lo studio ha incluso 27 partecipanti senza atassia e 70 partecipanti con atassia, rappresentando una gamma di età con un’età media di 41 anni nel primo gruppo e 57 anni nel secondo. I partecipanti con atassia rappresentavano oltre 30 diverse diagnosi, tra cui atassia spinocerebellare (SCA) di tipo 1, 2, 3, 6, 7, 8 e 14, atassia-telangiectasia (AT), atassia autosomica recessiva (ARCA) 1 e 3, atrofia multisistemica di tipo cerebellare (MSA-C), paraplegia spastica ereditaria (HSP) e altre. Questa inclusione è utile in quanto aiuta a dimostrare quanto i risultati ottenuti con i sensori da polso possano essere rappresentativi per le diverse cause sottostanti dell’atassia.  

Hanno raccolto i dati di movimento da tutti e 5 i test e osservato come le componenti principali del movimento per ogni compito si confrontassero tra loro (ad esempio, confrontando il movimento del dito dal naso al bersaglio rispetto al bersaglio al naso nel compito dito-naso o il movimento verso l’alto rispetto al movimento verso il basso della caviglia nel compito di battere il tallone). I ricercatori hanno scoperto che arti diversi (polso rispetto a caviglia) e compiti di movimento diversi sullo stesso arto (dito-naso rispetto a inseguimento del dito) producono movimenti matematicamente distinti. È interessante notare che il tipo di movimento era una caratteristica più distintiva della gravità dell’atassia. Ciò significa che quando confrontiamo i profili dei submovimenti di ciascuno dei 5 movimenti testati per i partecipanti con e senza atassia, la differenza nel movimento del polso tra i test dito-naso e inseguimento del dito è più evidente dell’effetto dell’atassia. Questo suggerisce che l’atassia influisce su ogni test di movimento in modo leggermente diverso. Pertanto, una panoramica generale dei dati potrebbe non essere in grado di distinguere chiaramente piccoli cambiamenti nella progressione dell’atassia. I ricercatori hanno quindi approfondito le caratteristiche dei submovimenti per ogni compito. Hanno scoperto che per ogni compito esistevano caratteristiche specifiche che sembravano essere maggiormente compromesse nei partecipanti affetti da atassia. Ciò dimostra che i movimenti dei diversi arti cambiano in modi unici quando un partecipante è affetto da atassia.  

L’impatto dell’atassia sulle diverse caratteristiche dei singoli movimenti sembra essere specifico per l’arto e il tipo di test. Per questo motivo, la combinazione dei dati di movimento provenienti da diversi compiti motori richiederà un approccio più articolato rispetto alla semplice media o somma dei valori per ottenere un singolo parametro. A tal fine, i ricercatori hanno sviluppato un modello matematico in grado di considerare sia il tipo di compito sia lo specifico movimento all’interno di tale compito, al fine di prevedere la gravità dell’atassia di un partecipante. Hanno testato l’affidabilità di questo modello confrontandolo con i punteggi clinici BARS, riscontrando una buona correlazione. Ciò suggerisce che i dati dei sensori di movimento potrebbero essere utilizzati per misurare la gravità dell’atassia. 

In sintesi, il più recente studio del laboratorio Gupta (Patel et al. 2025) si basa su ricerche precedenti che studiavano l’utilità dei sensori di movimento indossabili nella valutazione della gravità dell’atassia. I partecipanti allo studio hanno eseguito 5 test di movimento comunemente utilizzati in ambito clinico, che richiedono l’uso coordinato di braccia o gambe. Hanno scoperto che l’atassia causava cambiamenti specifici nel movimento per ciascun test. Ciò suggerisce che l’atassia influisce in modo diverso su arti diversi o su movimenti all’interno dello stesso arto.  

Questo risultato non è del tutto sorprendente. Sebbene nell’atassia l’intero corpo presenti una ridotta coordinazione, i gesti eseguiti durante i movimenti testati coinvolgono diversi gruppi muscolari che richiedono input cerebrali specifici per essere coordinati. Per rappresentare al meglio la gravità dell’atassia utilizzando i dati del sensore, i ricercatori hanno sviluppato un modello matematico che combina i dati di movimento del sensore con le informazioni sul tipo di movimento testato. Le previsioni di questo modello mostrano una buona correlazione con i punteggi BARS assegnati dai clinici. Ciò suggerisce che questo modello può essere utilizzato con i sensori per future ricerche sul monitoraggio della gravità dell’atassia, sia nell’ambito di studi clinici, sia come strumento per monitorare la progressione della malattia a domicilio. Il Dott. Gupta e il suo team continuano a studiare come i sensori di movimento indossabili potrebbero essere utilizzati per il monitoraggio dei sintomi dell’atassia.  

Parole chiave

Scala di valutazione breve dell’atassia (BARS):  Si tratta di un test clinico simile alla Scala di valutazione internazionale cooperativa dell’atassia (ICARS) o alla Scala di valutazione internazionale cooperativa dell’atassia modificata (MICARS). L’ICARS è un test lungo in grado di identificare gli aspetti cerebellari e non cerebellari dell’atassia. La BARS è stata sviluppata nel 2009 per creare una versione più breve e semplice del test, valutando solo 5 aspetti chiave del movimento: andatura, test ginocchio-tibia (sollevamento e abbassamento del tallone), test dito-naso, disartria (difficoltà di linguaggio) e movimenti oculomotori (oculari). È paragonabile alla Scala per la valutazione e la classificazione dell’atassia (SARA). (Schmahmann et al 2009) 

Test dito-naso:  questo test valuta la coordinazione motoria e la funzionalità del cervelletto (una regione del cervello che è comunemente, ma non sempre, colpita nei casi di atassia). Durante il test, al partecipante viene chiesto di toccarsi ripetutamente il naso e poi un bersaglio che si sposta di fronte a lui.  

Test di inseguimento con il dito:  questo test valuta la coordinazione motoria e la funzionalità del cervelletto (una regione del cervello che è comunemente, ma non sempre, colpita nei casi di atassia). Durante il test, il partecipante estende completamente il braccio con un dito puntato e segue un bersaglio che si muove alternativamente da sinistra a destra.  

Test del tallone:  ​​questo test valuta la coordinazione e la propriocezione (la capacità di percepire la posizione del corpo nello spazio). Durante il test, i partecipanti sollevano ripetutamente il ginocchio e battono il tallone per circa 15 secondi.  

Test tallone-tibia:  questo test valuta la coordinazione motoria e la funzionalità del cervelletto (una regione del cervello che è comunemente, ma non sempre, colpita nei casi di atassia). Durante il test, i partecipanti seduti appoggiano il piede di una gamba sul ginocchio della gamba opposta, quindi fanno scivolare il piede verso la caviglia e poi di nuovo verso l’alto, fino al ginocchio, lungo tutta la lunghezza della tibia. 

Test dei movimenti alternati rapidi delle mani (AHM):  questo test valuta la coordinazione motoria e la funzione del cervelletto (una regione del cervello che è comunemente, ma non sempre, colpita nei casi di atassia). Esistono diversi modi per eseguire questo test, tra cui tamburellare con le dita o ruotare le mani da una posizione con il palmo rivolto verso l’alto a una con il palmo rivolto verso il basso. In questo studio, i partecipanti sono stati testati chiedendo loro di estendere le braccia (una alla volta) dritte davanti a sé, con il palmo rivolto nella direzione opposta, e poi di inclinare la mano da sinistra a destra come se stessero salutando. 

Sottomovimenti:  un accelerometro misura le variazioni di velocità nel tempo nello spazio tridimensionale. Lo spazio tridimensionale è difficile da trattare matematicamente, quindi i ricercatori lo hanno scomposto utilizzando l’analisi delle componenti principali. Questa tecnica prende un ampio set di dati e lo semplifica, evidenziando i fattori principali che sembrano guidare la maggior parte dei cambiamenti nei dati. Parlare di matematica diventa molto astratto molto velocemente, quindi cercherò di spiegarlo con un esempio. Nel contesto di un test dito-naso, il partecipante tocca alternativamente il naso con il dito e poi tocca un bersaglio nell’ambiente (un punto su un tablet, la gomma di una matita del medico, il dito di un’altra persona, ecc.). Puoi provare ora, scegliendo qualcosa vicino a te. Mentre esegui questo movimento, il tuo polso subisce diversi tipi di movimento. I cambiamenti più significativi sono il movimento in avanti della mano verso il bersaglio e il movimento indietro della mano verso il viso. Ci sono anche movimenti più sottili che avvengono contemporaneamente. Forse il movimento non è perfettamente fluido mentre passi da un punto all’altro, e si verificano delle oscillazioni laterali o delle pause. Magari il polso si torce per guardare te e poi il bersaglio mentre muovi la mano. Forse ti distrai anche perché stai leggendo contemporaneamente e il braccio si sposta da un lato. Tutti questi elementi aggiungono complessità al grande movimento del naso (e del polso associato) che va avanti e indietro dal naso al bersaglio. L’analisi delle componenti principali è un modo per incorporare tutte queste piccole sfumature e classificare quali di questi movimenti sono i più “grandi” e hanno il maggiore impatto sulla comprensione generale della posizione della mano nello spazio. Quindi, quando i ricercatori applicano questa tecnica ai dati, possono estrarre la componente di movimento più grande (diciamo il movimento in avanti, verso il bersaglio) e la seconda componente di movimento più grande (il movimento all’indietro, lontano dal bersaglio) e rappresentarle graficamente nel tempo. Il risultato è un grafico della velocità nel tempo che assomiglia molto a un’onda, che sale e scende continuamente mentre ci si sposta da sinistra a destra. I “sottomovimenti” in questo grafico sono rappresentati da ciascuna curva distinta (quando la linea parte da 0 e ritorna a 0). Questi servono come base per ulteriori analisi di proprietà specifiche come la durata (quanto tempo ci hai messo per completare un movimento direzionale?), la distanza (quanto lontano hai spostato il braccio?), la velocità media più elevata e l’accelerazione più rapida. Se desideri una buona rappresentazione di come appare questa curva, ti consiglio di dare un’occhiata alla prima figura dell’articolo di Oubre et al. del 2021 che ho citato. Contiene una bella immagine del test dito-naso, i grafici risultanti e il confronto di questi grafici tra diversi punteggi BARS (ovvero con il peggioramento dell’atassia).  

Figura 1 tratta da  Oubre et al,  Cerebellum , 2021. Utilizzata secondo la  licenza Creative Commons Attribuzione 4.0 Internazionale .

È importante notare che, sebbene tutti i dati relativi al movimento tridimensionale del polso vengano inseriti nell’analisi iniziale delle componenti principali, gli unici dati analizzati successivamente riguardano i due movimenti più ampi (nell’esempio precedente, le direzioni avanti e indietro). L’effetto di “appiattimento” dell’analisi delle componenti principali implica che le sottili differenze nella qualità del movimento (rotazione del polso o deviazione del braccio dalla traiettoria corretta) non saranno più rappresentate nei dati analizzati e, inoltre, sarebbero difficili da identificare in modo coerente tra i diversi individui. 

t-SNE:  Se avete letto l’articolo, avrete notato che le figure 1 e 3 presentano grafici con molti punti su cui sono riportate le diciture “t-SNE uno” e “t-SNE due” sugli assi. t-SNE sta per t-distributed stochastic neighbor embedding (incorporamento stocastico dei vicini distribuito in t). Si tratta di una tecnica utilizzata per semplificare un ampio set di dati (simile all’analisi delle componenti principali, come spiegato nella sezione “sottomovimenti” precedente). Questa tecnica permette ai ricercatori di analizzare grandi insiemi di dati che rappresentano numerosi partecipanti e i relativi risultati dei test, confrontandoli tra loro. Ogni punto rappresenta uno specifico tipo di dato relativo a un sottomovimento per un partecipante (ad esempio, il movimento in avanti del dito del partecipante n. 1 nel test dito-naso è rappresentato da un punto). Se un punto si trova vicino a un altro, significa che i due campioni sono matematicamente simili. Più un punto è distante da un altro, maggiore è la differenza matematica tra i campioni rappresentati. L’ombreggiatura o il colore vengono utilizzati per facilitare la comprensione delle variabili che potrebbero influenzare i dati, tra cui la diagnosi/gravità dell’atassia, il tipo di test o specifici sottomovimenti.  

Dichiarazione di conflitto di interessi

L’autore e il curatore dichiarano di non avere alcun conflitto di interessi.

Citazione dell'articolo recensito

Patel S, Oubre B, Stephen CD, Schmahmann JD, Gupta AS. I submovimenti derivati ​​da sensori indossabili catturano la gravità dell’atassia e differiscono a seconda dei compiti motori e delle direzioni del movimento. Cerebellum. 2025 Sep 16;24(6):156. doi: 10.1007/s12311-025-01901-3. PMID: 40956472.  https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/4095647 2/  

Citazione di riferimenti aggiuntivi

Oubre B, Daneault JF, Whritenour K, Khan NC, Stephen CD, Schmahmann JD, Lee SI, Gupta AS. La decomposizione dei movimenti di raggiungimento consente l’individuazione e la misurazione dell’atassia. Cerebellum. 2021 dic;20(6):811-822. doi: 10.1007/s12311-021-01247-6. Epub 2021 mar 2. PMID: 33651372; PMCID: PMC8674173. https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/33651372/ )  
 

Schmahmann JD, Gardner R, MacMore J, Vangel MG. Sviluppo di una breve scala di valutazione dell’atassia (BARS) basata su una forma modificata dell’ICARS. Mov Disord. 2009 15 settembre;24(12):1820-8. doi: 10.1002/mds.22681. PMID: 19562773; PMCID: PMC3800087. https://pmc.ncbi.nlm.nih.gov/articles/PMC3800087/ ) 

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Blogging

Sensori indossabili 24 ore su 24, 7 giorni su 7

Scritto da Poojashree Chettiar
Revisionato da Pragya Goel, PhD

L’intelligenza artificiale e la tecnologia indossabile potrebbero trasformare il modo in cui viene monitorata l’atassia

I dispositivi di uso quotidiano potrebbero aiutare a monitorare l'atassia?

Trovare trattamenti per disturbi neurologici come le atassie spinocerebellari (SCA) e l’atrofia multisistemica (MSA-C) è stato impegnativo. Uno dei motivi principali è la mancanza di strumenti adeguati per misurare con precisione se le condizioni di un paziente stanno peggiorando, un aspetto cruciale per lo sviluppo di terapie e gli studi clinici.

La maggior parte di noi indossa già orologi o fitness tracker che contano i passi, misurano la frequenza cardiaca o ci ricordano di muoverci. Ma cosa succederebbe se una tecnologia simile potesse essere utilizzata anche al di fuori dell’ambito clinico per monitorare con precisione i sottili cambiamenti nei comportamenti motori che sono interessati da SCA e MSA-C?

Sia le SCA che l’MSA-C colpiscono il cervelletto, la parte del cervello che coordina l’equilibrio e il movimento. Pertanto, i pazienti manifestano difficoltà a camminare, a mantenere l’equilibrio, a coordinare i movimenti, a parlare e a deglutire. Per anni, i medici hanno misurato i sintomi utilizzando scale di valutazione come la Scala per la Valutazione e la Classificazione dell’Atassia (SARA). Sebbene utili, questi esami catturano solo un’istantanea durante le visite cliniche e potrebbero non rilevare sottili cambiamenti nella vita quotidiana. Si basano inoltre sul giudizio del neurologo, che può variare e potrebbe non riflettere appieno l’esperienza vissuta da una persona. Questa è la lacuna che Manohar e colleghi si sono proposti di colmare. Hanno testato se i sensori indossabili, simili ai comuni fitness tracker, potessero fornire un modo più sensibile e affidabile per monitorare la progressione dell’atassia nel mondo reale.

Come ha funzionato lo studio

I ricercatori hanno reclutato 76 persone, tra cui soggetti affetti da SCA (tipo 1, 2, 3 e 6), MSA-C e soggetti sani di controllo. I partecipanti hanno indossato sensori leggeri sui polsi e sulle caviglie per una settimana, mentre svolgevano le loro normali attività a casa.

Invece di concentrarsi solo su compiti clinici o semplicemente sul conteggio dei passi, questi sensori hanno utilizzato accelerometri per registrare i piccoli “mattoni” del movimento – chiamati sottomovimenti – che compongono azioni quotidiane, come sollevare una mano o fare un passo. Utilizzando l’apprendimento automatico (IA), i ricercatori hanno analizzato caratteristiche come velocità, distanza e fluidità di questi sottomovimenti per creare un quadro dettagliato della funzione motoria.

Cosa hanno rivelato i sensori

I dati dei sensori indossabili hanno catturato modelli significativi di movimento che si allineavano con i sintomi e la progressione della malattia.
 Forte correlazione con le scale cliniche: i dati dei sensori provenienti sia dal polso che dalla caviglia corrispondevano strettamente ai punteggi di SARA e di altre misure cliniche.
 Chiara separazione dai controlli: i modelli di intelligenza artificiale distinguevano accuratamente tra persone con atassia e partecipanti sani.
 Sensibilità alla progressione: soprattutto, i sensori hanno rilevato la progressione della malattia, spesso con una sensibilità maggiore rispetto alle scale cliniche. Con il progredire della malattia, i sottomovimenti sono diventati più piccoli e lenti, un cambiamento che i sensori hanno chiaramente catturato.
 Dati affidabili: le misurazioni erano coerenti nei diversi giorni della settimana, a dimostrazione della robustezza del sistema.
 Ampiamente applicabile: sorprendentemente, i modelli di intelligenza artificiale originariamente addestrati su una malattia diversa, la sclerosi laterale amiotrofica (SLA), hanno funzionato bene anche per il monitoraggio dell’atassia, suggerendo che questo approccio potrebbe essere esteso al monitoraggio di altri disturbi del movimento.

Perché i sensori indossabili sono importanti

Questo studio dimostra che la tecnologia indossabile può misurare con precisione i sintomi dell’atassia nel comfort della propria casa. Ciò rappresenta un passaggio significativo dai test clinici limitati al monitoraggio continuo nella vita reale. I principali vantaggi sono:

  • Minor carico per il paziente riducendo la necessità di visite cliniche frequenti.
  • I dati in tempo reale riflettono il modo in cui le persone agiscono nella vita quotidiana, non solo nei test strutturati.
  • Maggiore sensibilità nel rilevare sottili cambiamenti non rilevati dalle scale di valutazione tradizionali.
  • Studi clinici più solidi , che potrebbero potenzialmente richiedere un numero inferiore di partecipanti o durate più brevi, accelerando il percorso verso nuovi trattamenti.

Per la comunità affetta da atassia, questa ricerca offre la speranza di interventi più precoci e cure più personalizzate, per progressi più rapidi verso terapie e una migliore qualità della vita.

Guardando avanti

Studi precedenti hanno utilizzato accelerometri in contesti controllati, come la misurazione dell’andatura o dell’equilibrio durante i test di deambulazione. Sebbene utili, questi metodi basati su attività forniscono solo un’istantanea limitata della funzionalità. Passando al monitoraggio continuo a domicilio, questo studio riflette più da vicino l’esperienza vissuta dai pazienti. Evidenzia inoltre come gli approcci sviluppati per una patologia possano ispirare la ricerca su un’altra, come dimostrato dall’applicazione di successo di modelli addestrati per la SLA. Questo passaggio dalla clinica al domicilio rappresenta un cambiamento di paradigma nel modo in cui ricercatori e medici affrontano le malattie neurologiche rare.

Manohar e colleghi suggeriscono diverse direzioni per la ricerca futura:

  • Gruppi di pazienti più ampi per perfezionare i modelli e garantire l’accuratezza nei diversi sottotipi.
  • Monitoraggio più frequente (ad esempio, ogni tre mesi) per tracciare i cambiamenti con ancora maggiore precisione.
  • Test nelle fasi iniziali o “pre-atassiche” , in cui gli strumenti attuali spesso non riescono a rilevare i sintomi.

Nonostante le sfide persistenti, come incoraggiare la partecipazione a lungo termine e adattare i modelli a ciascun tipo di atassia, questo studio getta le basi affinché i sensori indossabili diventino uno strumento standard nella cura e nella ricerca sull’atassia.

In sintesi

Le SCA e la MSA-C sono malattie progressive che necessitano urgentemente di metodi migliori per misurare i cambiamenti. Sebbene le scale di valutazione tradizionali siano state per anni lo strumento principale, presentano importanti limiti. Questo studio dimostra che i sensori indossabili da indossare al polso e alla caviglia possono colmare questa lacuna fornendo dati sensibili, affidabili e realistici sulla progressione dei sintomi. Sfruttando tecnologie familiari, i ricercatori stanno aprendo la strada a sperimentazioni cliniche più efficienti e a una migliore assistenza ai pazienti. Questo rappresenta un passo promettente per la comunità dell’atassia verso trattamenti più rapidi e una migliore qualità della vita.

Dichiarazione di conflitto di interessi

L’autore e l’editore non hanno conflitti di interesse da dichiarare.

Citazione dell'articolo recensito

Manohar. R., et al., Dispositivi indossabili per uso domestico e apprendimento automatico rilevano il deterioramento motorio e la progressione nelle atassie adulte . Brain, 2025, awaf154. ( https://doi.org/10.1093/brain/awaf154 )

Pasqua
Blogging

Pasqua solidale 2026

Un gesto che diventa sostegno concreto contro l’atassia

Anche quest’anno AISA Emilia-Romagna promuove la sua campagna di Pasqua solidale, un’iniziativa che permette di trasformare un dono tradizionale in un aiuto reale per le persone e le famiglie che convivono con le sindromi atassiche.

L’atassia è una malattia neurologica rara, progressiva e ancora priva di cura, che compromette equilibrio, coordinazione e autonomia. Chi ne è colpito affronta ogni giorno difficoltà spesso invisibili, che coinvolgono non solo la persona ma l’intero nucleo familiare.

Attraverso questa iniziativa, AISA Emilia-Romagna raccoglie fondi per sostenere le proprie attività sul territorio: informazione, supporto alle famiglie, progetti riabilitativi, sensibilizzazione e presenza costante accanto a chi vive con l’atassia.

🎁 I prodotti solidali

Per la Pasqua 2026 sono disponibili:

  • 🐣 Uova di cioccolato di alta qualità..€ 15,00

  • 🕊️ Colombe artigianali..da € 18,00 a € 25,00

  • 🍯 Tris di miele.. € 15,00

Ogni prodotto è pensato come un regalo speciale che unisce gusto e solidarietà.

💙 Perché scegliere i prodotti solidali AISA

Acquistando uno dei prodotti pasquali solidali:

✔️ sostieni concretamente le attività dell’associazione
✔️ contribuisci ai progetti dedicati alle persone con atassia
✔️ aiuti a dare supporto alle famiglie
✔️ partecipi alla diffusione della conoscenza sulle malattie rare

Non si tratta solo di un dono pasquale, ma di un gesto di vicinanza e responsabilità sociale.

⏳ Disponibilità limitata

I prodotti sono disponibili in quantità limitata e la prenotazione è fortemente consigliata.

📩 Come prenotare

Per informazioni e ordini:

📧 aisa.emiliaromagna@gmail.com
📞 348 2576931

📍 Sede AISA Emilia-Romagna – Via San Donato 74/5
Granarolo dell’Emilia (BO)

🌱 Un piccolo gesto che fa la differenza

Scegliere un prodotto solidale significa contribuire a costruire una rete di supporto concreta per chi affronta ogni giorno le sfide dell’atassia.

AISA Emilia-Romagna ringrazia di cuore tutti coloro che decideranno di sostenere questa iniziativa e di camminare al fianco dell’associazione.

A Pasqua, fai un gesto contro l’atassia.

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BloggingInformazioni scientifiche

Danni al midollo spinale rilevati prima dell’insorgenza della malattia in diverse SCA

Scritto da Jacen Emerson

A cura di Hannah Shorrock, PhD

I dati di imaging umano rivelano un peggioramento dei danni al midollo spinale in diverse atassie, che possono iniziare prima della comparsa dei sintomi.

Perché il midollo spinale è importante nell'arresto cardiaco improvviso?

Rezende e colleghi hanno recentemente pubblicato lo studio più approfondito sul danno al midollo spinale nelle atassie spinocerebellari (SCA) fino ad oggi. Il loro studio ha utilizzato dati di risonanza magnetica (RM) di pazienti con le SCA più comuni: SCA1, SCA2, SCA3 e SCA6. I dati hanno mostrato che il danno al midollo spinale è presente in SCA1, SCA2 e SCA3. Inoltre, questo danno può essere osservato prima che i pazienti manifestino i sintomi della malattia in SCA1 e SCA3. Questi risultati supportano lavori precedenti e potrebbero stimolare ulteriori ricerche sul midollo spinale nelle SCA, migliorando la nostra comprensione della malattia e la nostra capacità di sviluppare trattamenti efficaci.

Le SCA sono un gruppo di malattie geneticamente ereditarie che compromettono l’equilibrio e la capacità motoria complessiva dei pazienti. I diversi sottotipi di SCA studiati da Rezende e colleghi hanno cause genetiche diverse, ma portano a disturbi del movimento simili. Precedenti studi sulle SCA hanno dimostrato che specifiche regioni cerebrali sono danneggiate in queste malattie e responsabili dei sintomi sperimentati dai pazienti con SCA. È stato suggerito che il midollo spinale possa essere danneggiato in alcune SCA, ma questa regione non è stata studiata quanto altre regioni cerebrali. È essenziale capire se il midollo spinale sia interessato da queste malattie, poiché svolge un ruolo chiave nel normale processo di movimento umano, che è compromesso nelle SCA. La ricerca sul midollo spinale, come quella in questo articolo, potrebbe aiutare a scoprire nuove caratteristiche delle SCA che potrebbero essere utilizzate nella ricerca di terapie efficaci per queste malattie.

Misurazione del danno al midollo spinale

In questo studio, gli scienziati hanno utilizzato la risonanza magnetica per misurare il danno al midollo spinale nei pazienti con SCA. La risonanza magnetica è un metodo non invasivo di raccolta dati che acquisisce un’immagine tridimensionale dell’interno del corpo e consente misurazioni accurate di organi come il midollo spinale. In questo studio, gli autori erano interessati a esaminare le immagini della parte superiore del midollo spinale, dove si collega al cervello, nei pazienti con SCA e nei soggetti di controllo sani. Questa regione del midollo spinale è nota come midollo spinale cervicale. Con queste immagini, Rezende e colleghi hanno effettuato due misurazioni principali. La prima è l’area della sezione trasversale (CSA): si tratta dell’area media del midollo spinale in due dimensioni lungo la sua lunghezza. Se l’area del midollo spinale è inferiore, potrebbe non contenere tutti i meccanismi biologici necessari per funzionare correttamente. Possiamo affermare che un midollo spinale più piccolo è dovuto al danno causato dalla malattia. La seconda misura utilizzata in questo studio è l’eccentricità: si tratta della rotondità media del midollo spinale. Il midollo spinale dovrebbe avere una forma approssimativamente ovale. Se il midollo spinale è appiattito, è probabile che manchino pezzi normalmente presenti al suo interno. Ciò può anche indicare danni che potrebbero causare sintomi di malattia.

Considerando l’area complessiva del midollo spinale, i pazienti con SCA1, SCA2 e SCA3 presentavano un midollo spinale più piccolo rispetto ai pazienti di controllo. Ciò suggerisce che in queste patologie vi sia un danno tissutale. Per comprendere meglio questo danno, è stata eseguita una risonanza magnetica su pazienti pre-atassici e pazienti in diverse fasi di progressione della malattia. Confrontando l’area del midollo spinale in diverse fasi della malattia, gli autori hanno scoperto che 1) il midollo spinale è danneggiato in queste patologie prima che i pazienti manifestino i primi sintomi e 2) il midollo spinale si danneggia progressivamente con il passare del tempo. I pazienti con SCA6 presentavano un’area del midollo spinale cervicale normale in tutte le fasi della malattia, il che indica che in questi pazienti non vi è alcun danno.

I dati sull’eccentricità hanno mostrato che i pazienti con SCA1, SCA2 e SCA3 presentavano midolli spinali appiattiti/danneggiati rispetto ai controlli sani. Misurando l’eccentricità in diverse fasi della malattia, sono state riscontrate lievi differenze. I pazienti con SCA1 e SCA3 hanno mostrato questo tipo di danno al midollo spinale a partire da prima dell’insorgenza dei sintomi, ma il danno non è peggiorato significativamente nel tempo. I pazienti con SCA2 hanno mostrato meno danni all’inizio della malattia, ma il loro midollo spinale è diventato sempre più piatto nel tempo. Anche in questo caso, i pazienti con SCA6 non hanno mostrato questo tipo di danno al midollo spinale rispetto ai controlli sani.

L'area del midollo spinale come potenziale biomarcatore per le SCA

Un contributo entusiasmante di questo lavoro è un potenziale biomarcatore per le SCA. Un biomarcatore è una misura non invasiva (come una risonanza magnetica) in grado di fornire un’istantanea dello stato attuale della malattia di un paziente e della sua possibile traiettoria. I biomarcatori sono importanti per gli studi clinici sui nuovi trattamenti per le SCA, in quanto possono mostrare rapidamente se un paziente sta migliorando e misurarne l’entità. Il campo delle SCA è attualmente carente di biomarcatori efficaci, che sono incredibilmente importanti per la progettazione e gli esiti degli studi clinici e potrebbero anche contribuire a guidare la ricerca di terapie. Poiché è stato riscontrato che l’area del midollo spinale si riduce nei pazienti con SCA prima dell’insorgenza dei sintomi e peggiora nel tempo, potrebbe fornire un buon biomarcatore per queste malattie.

Le implicazioni cliniche del danno al midollo spinale nell'SCA

Senza studi molecolari è difficile individuare con esattezza quali sintomi clinici possano essere causati dalla riduzione complessiva dell’area del midollo spinale misurata in SCA1, SCA2 e SCA3. Ciò che gli autori hanno fatto invece è stato confrontare l’area del midollo spinale con il punteggio della Scala per la Valutazione e la Classificazione dell’Atassia ( SARA ) del paziente. Confrontando i loro dati con la gravità complessiva della malattia, sono stati in grado di concludere che esiste una relazione significativa tra l’area del midollo spinale e il punteggio SARA. Ciò significa che, man mano che il midollo spinale di un paziente subisce un danno maggiore, i sintomi dell’atassia peggiorano.

Le alterazioni dell’eccentricità osservate nei pazienti con SCA possono essere più strettamente correlate a sintomi clinici specifici, sulla base di precedenti ricerche su questo tipo di danno. Ricerche precedenti hanno correlato un midollo spinale più piatto ad anomalie sensoriali note come neuropatia. La neuropatia è una condizione in cui i pazienti avvertono intorpidimento o ipersensibilità e dolore a mani e piedi. Le storie dei pazienti e le recenti ricerche hanno iniziato a indagare la neuropatia nelle SCA , un sintomo che potrebbe essere correlato al danno al midollo spinale osservato in questo caso. Nel complesso, i risultati di questo articolo supportano ulteriori ricerche sul midollo spinale nelle SCA, poiché probabilmente contribuisce alla malattia e potrebbe fornire nuove idee sul suo funzionamento.

Parole chiave

Risonanza magnetica per immagini (RMI): una forma di imaging che consente a medici e ricercatori di visualizzare gli organi interni di un essere umano. Produce un’immagine tridimensionale dell’area interessata, che può essere utilizzata per effettuare misurazioni e diagnosi.

Eccentricità : quanto è circolare una forma rotonda. Maggiore è l’eccentricità, più la forma è ovale e piatta.

Dichiarazione di conflitto di interessi

L’autore e l’editore non hanno conflitti di interesse da dichiarare.

Citazione dell'articolo recensito

Rezende TJR, et al . Danno genotipo-specifico al midollo spinale nelle atassie spinocerebellari: uno studio ENIGMA-Ataxia. J Neurol Neurosurg Psychiatry . 21 febbraio 2024. 95 : p.682-690. (https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/38227368/)

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BloggingInformazioni scientifiche

Svelare il ruolo dei mitocondri nella progressione della SCA6

Scritto da Yujia Li

A cura di Priscila Pereira Sena

La scoperta dei primi collegamenti tra la disfunzione mitocondriale e la progressione della SCA6 offre nuove prospettive per potenziali trattamenti.

L’atassia spinocerebellare di tipo 6 (SCA6) è una rara malattia neurologica tipicamente diagnosticata in età adulta. Porta a progressivi deficit motori dovuti a un’espansione delle ripetizioni CAG nel gene CACNA1A. Comprendere i meccanismi cellulari della SCA6 è fondamentale per una migliore comprensione della malattia.

Poiché il cervelletto controlla il movimento, lo studio si è concentrato principalmente su questa regione cerebrale. La corteccia cerebellare è composta da tre strati: lo strato molecolare, lo strato delle cellule di Purkinje e lo strato delle cellule granulari. Sebbene le cellule di Purkinje siano note per essere i neuroni principalmente colpiti nella SCA6, questo studio ha rivelato che anche altri neuroni della corteccia cerebellare sono interessati.

Per esplorare i meccanismi cellulari alla base della SCA6, i ricercatori hanno utilizzato un modello murino della malattia e hanno eseguito il sequenziamento dell’RNA su topi selvatici e SCA6 di sette mesi, uno stadio equivalente all’esordio precoce della malattia nell’uomo. Confrontando i risultati, hanno identificato una diffusa disregolazione genica causata dalla mutazione CACNA1A nei topi SCA6. Alcuni geni interessati sono ben noti, come quelli correlati al comportamento, mentre altri sono stati identificati per la prima volta. Tra i geni interessati, quelli correlati alla funzione mitocondriale erano significativamente sottoregolati, indicando una ridotta produzione di energia.

L’irregolarità mitocondriale è stata identificata in altri tipi di atassie spinocerebellari, come SCA1 e SCA7, e in altre malattie neuronali, come l’Alzheimer e il Parkinson. Tuttavia, questo studio è stato il primo a identificarla nella SCA6. I ricercatori hanno poi esplorato la disfunzione mitocondriale nella SCA6 attraverso diversi aspetti:

1) Diminuzione del potenziale di membrana mitocondriale allo stato di progressione della malattia   

Il potenziale di membrana mitocondriale è essenziale per la produzione di ATP (energia). I ricercatori lo hanno misurato utilizzando il segnale TMRE, un colorante fluorescente che rileva l’attività mitocondriale. All’esordio della malattia (7 mesi), non si sono osservate variazioni significative. Tuttavia, alla progressione della malattia (12 mesi), è stata osservata una significativa riduzione del potenziale di membrana mitocondriale nelle cellule di Purkinje e in altri neuroni, indicando una ridotta produzione di energia.

2) Aumento dello stress ossidativo nello stato di progressione della malattia   

L’alterazione del potenziale di membrana mitocondriale porta spesso a stress ossidativo, che danneggia le cellule. Un modo per misurare lo stress ossidativo è misurare i livelli di specie reattive dell’ossigeno (ROS). I ricercatori li hanno misurati a 9 mesi (fase iniziale) e 12 mesi (fase di progressione). Non sono state rilevate alterazioni nella fase iniziale della malattia, ma entro 12 mesi il danno ossidativo si era accumulato nelle cellule di Purkinje e negli interneuroni negli strati molecolari. Questi risultati hanno indicato che le cellule hanno subito effetti negativi più ampi.

3) Il danno mitocondriale progredisce nel tempo   

Considerata la situazione cellulare compromessa dei mitocondri, i ricercatori hanno ulteriormente esaminato la morfologia mitocondriale nelle cellule di Purkinje. Hanno utilizzato la microscopia elettronica per verificare la struttura dei mitocondri a 9 mesi (fase iniziale) e 18 mesi (fase avanzata). Nella fase iniziale, il numero di mitocondri è rimasto simile tra i topi SCA6 e quelli sani, ma i mitocondri SCA6 hanno mostrato segni di danno. Nella fase avanzata, il numero di mitocondri è rimasto stabile, ma le loro condizioni sono peggiorate, con danni ancora più gravi.

4) Mitofagia alterata nelle cellule di Purkinje SCA6 nella fase avanzata   

La mitofagia è il processo mediante il quale i mitocondri danneggiati vengono eliminati dalle cellule. Risultati precedenti indicavano che i mitocondri erano danneggiati, ma il loro numero rimaneva invariato nella malattia, il che potrebbe indicare una mitofagia difettosa nella SCA6. I ricercatori hanno valutato la mitofagia a 7 mesi (insorgenza della malattia) e a 18 mesi (fase avanzata). Non hanno riscontrato cambiamenti significativi all’esordio, ma a 18 mesi la mitofagia era significativamente ridotta, con conseguente accumulo di mitocondri danneggiati.

Per convalidare i loro risultati negli esseri umani, i ricercatori hanno anche esaminato la funzione mitocondriale nei pazienti con SCA6. Nei pazienti con SCA6 è stato osservato un aumento doppio del lattato (un marcatore di metabolismo energetico alterato). Inoltre, livelli elevati di altri metaboliti correlati alla fosforilazione ossidativa indicavano un danno nella produzione di energia mitocondriale nei pazienti, supportando ulteriormente i risultati nel modello murino di SCA6.

Questa ricerca fornisce la prima prova del coinvolgimento della disfunzione mitocondriale nella progressione della SCA6. Sebbene le cellule di Purkinje siano state a lungo considerate le cellule primarie colpite, questo studio rivela che anche altri neuroni, come gli interneuroni, sono colpiti. Poiché il danno mitocondriale peggiora con il progredire della malattia, potrebbe contribuire direttamente al deterioramento osservato nella SCA6.

In futuro, il targeting della funzione mitocondriale potrebbe rappresentare nuove opportunità terapeutiche. Inoltre, il monitoraggio della salute mitocondriale potrebbe fungere da potenziale biomarcatore per monitorare la progressione della malattia e valutare approcci terapeutici.

Parole chiave

Mitocondri: i mitocondri sono piccoli organelli presenti all’interno delle cellule. Il loro ruolo principale è produrre energia (ATP) per il mantenimento dell’attività cellulare.

Sequenziamento dell’RNA: il sequenziamento dell’RNA è una tecnica utilizzata per analizzare la quantità e la sequenza dell’RNA in un campione. L’analisi può rivelare l’espressione genica e identificare nuovi geni.

Potenziale di membrana mitocondriale: carica elettrica accumulata dai mitocondri per favorire la produzione di ATP.

Interneuroni: tipo di neurone che agisce come messaggero collegando altri neuroni.

Specie reattive dell’ossigeno (ROS): le ROS sono molecole altamente reattive che contengono ossigeno. Sebbene le ROS siano importanti per le funzioni cellulari, il loro accumulo porta a stress ossidativo nelle cellule, che è collegato a diverse patologie.

Dichiarazione di conflitto di interessi

L’autore e l’editore non hanno conflitti di interesse da dichiarare.

Citazione dell'articolo recensito

Leung TCS, Fields E, Rana N, Shen RYL, Bernstein AE, Cook AA, Phillips DE, Watt AJ. Il danno mitocondriale e la mitofagia alterata contribuiscono alla progressione della malattia nell’SCA6. Acta Neuropathol, 29 gennaio 2024;147(1):26. https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/38286873/

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SCA1 – Atassia Spinocerebellare di tipo 1

Questa testimonianza nasce dal bisogno di fare chiarezza e dare un nome alle cose. Raccontare cos’è la SCA1 non significa solo descrivere una patologia rara, ma condividere un’esperienza vissuta, fatta di diagnosi, cambiamenti, adattamenti e consapevolezza. Informare è un primo passo per ridurre l’isolamento e costruire comprensione.

La SCA1 (Spinocerebellar Ataxia di tipo 1) è una malattia neurologica rara, appartenente al gruppo delle atassie ereditarie. È una patologia genetica, autosomica dominante e degenerativa, che colpisce principalmente il cervelletto e le sue connessioni.

Questo articolo ha l’obiettivo di fornire informazioni chiare e accessibili, utili a persone con atassia, familiari, caregiver e a chi desidera comprendere meglio questa condizione.


Cos’è la SCA1

La SCA1 è causata da una mutazione del gene ATXN1, che porta alla produzione di una proteina anomala. Nel tempo, questa alterazione provoca una progressiva sofferenza delle cellule nervose, in particolare di quelle coinvolte nel controllo del movimento e dell’equilibrio.


Trasmissione genetica

La SCA1 è una malattia autosomica dominante:

  • è sufficiente una sola copia del gene mutato per sviluppare la patologia;

  • ogni figlio di una persona affetta ha una probabilità del 50% di ereditarla;

  • può colpire uomini e donne in egual misura.

Questa caratteristica rende la SCA1 una patologia che coinvolge non solo l’individuo, ma spesso intere famiglie, anche sul piano emotivo e decisionale.


Andamento della malattia

La SCA1 è una patologia degenerativa, cioè tende a progredire nel tempo. L’esordio e la velocità di progressione possono variare molto da persona a persona.

I sintomi più frequenti includono:

  • difficoltà di equilibrio e coordinazione;

  • andatura instabile;

  • disartria (disturbo della parola);

  • difficoltà nella deglutizione;

  • rigidità o debolezza muscolare;

  • affaticamento e riduzione dell’autonomia.


Esiste una cura?

Attualmente non esiste una cura risolutiva per la SCA1.

Sono però fondamentali le terapie di supporto, che possono migliorare la qualità della vita:

  • fisioterapia continuativa e mirata;

  • logopedia;

  • follow-up neurologico;

  • supporti e ausili personalizzati;

  • presa in carico multidisciplinare.

La ricerca scientifica è attiva, con studi su terapie innovative (come approcci genetici e molecolari), anche se ad oggi non sono disponibili trattamenti definitivi.


Vivere con la SCA1

Vivere con una patologia genetica e degenerativa significa affrontare sfide fisiche, psicologiche e sociali. È importante sottolineare che:

  • la malattia non definisce la persona;

  • informazione, consapevolezza e supporto fanno la differenza;

  • il ruolo delle associazioni è fondamentale per orientamento, tutela dei diritti e sostegno.


Il ruolo di AISA

AISA è al fianco delle persone con atassia e delle loro famiglie per:

  • diffondere informazione corretta;

  • sostenere la ricerca;

  • promuovere inclusione e diritti;

  • creare una rete di supporto e condivisione.

Conoscere l’atassia significa ridurre l’isolamento e costruire maggiore consapevolezza.


Testimonianza a cura di Carlo Mancini, persona con atassia SCA1