Nessun prodotto nel carrello.

Contatti

Via San Donato 74/5, Granarolo dell'Emilia,Bologna

info@aisaemiliaromagna.it

+39 348 257 6931

Aug-14-2026-Snapshot-768×402
Istantanea

Cos’è la levacetilleucina?

La levacetilleucina, venduta con il nome commerciale Aqneursa, è un trattamento approvato dalla FDA per la malattia di Niemann-Pick di tipo C (NPC). Si tratta di un farmaco orale, approvato dalla FDA nel settembre 2024 e successivamente dall’Unione Europea nel gennaio 2026. Il suo esatto meccanismo d’azione non è ancora del tutto chiaro, ma si ritiene che agisca ripristinando la disregolazione energetica del sistema nervoso centrale. Questo è ciò che allevia i sintomi neurologici presenti nella NPC. La levacetilleucina è inoltre in fase III di sperimentazione clinica per l’atassia-telangiectasia (AT) ed è oggetto di studio per il trattamento di altre patologie, tra cui l’atassia spinocerebellare di tipo 6 (SCA6), l’atassia episodica di tipo 2 (EA2), le gangliosidosi GM2 e la sclerosi multipla (SM).

Come funziona?

La levacetilleucina è anche chiamata N-acetil-L-leucina (NALL). Si tratta di una forma modificata dell’amminoacido leucina. Gli amminoacidi sono i mattoni delle proteine. La leucina è classificata come amminoacido essenziale perché il corpo non è in grado di produrla, ma può essere assunta attraverso l’alimentazione.

Sono stati proposti diversi meccanismi d’azione per la NALL. La modificazione N-acetilasi della leucina le permette di superare la barriera emato-encefalica e di entrare nelle cellule più facilmente rispetto alla leucina non modificata. Una volta all’interno delle cellule, la NALL reagisce con le proteine ​​cellulari trasformandosi in leucina, normalizzando così la produzione di energia.

La NALL svolge anche altre funzioni all’interno della cellula. Uno studio pubblicato su  PLOS One  ha dimostrato che la NALL può influenzare la localizzazione dei regolatori genici essenziali per i processi lisosomiali e autofagici , ovvero i sistemi responsabili dello smaltimento e del riciclo dei rifiuti cellulari. In modelli di malattia del carcinoma nasofaringeo (NPC), è stato inoltre osservato che il trattamento con NALL ripristina le disfunzioni lisosomiali e autofagiche presenti nella patologia.

Levacetilleucina nel trattamento delle malattie

L’uso dell’acetilleucina nel trattamento di diverse patologie è iniziato in Francia negli anni ’50 per la vertigine acuta, con il nome commerciale di Tanganil™. Tuttavia, Tanganil™ contiene una miscela di NALL e N-acetil-D-leucina (NADL), che differiscono leggermente nella loro struttura. Nel 2013, uno studio di riferimento condotto da Strupp e colleghi ha dimostrato che l’uso off-label del farmaco migliorava la deambulazione e i sintomi motori in pazienti affetti da varie forme di atassia cerebellare. Ciò ha presto portato alla valutazione di questo farmaco in patologie come la malattia di Niemann-Pick di tipo C (NPC).

La malattia di Niemann-Pick di tipo C (NPC) è una rara malattia ereditaria progressiva. È caratterizzata dall’incapacità dell’organismo di trasportare i lipidi all’interno delle cellule, con conseguente accumulo di questi nei tessuti e successivo danno tissutale. La presentazione clinica della malattia presenta notevoli variazioni, ma il segno neurologico più evidente è l’atassia cerebellare. Nel 2015, uno studio clinico condotto da Bremova e colleghi ha testato l’efficacia del farmaco su pazienti affetti da NPC, riscontrando miglioramenti significativi nei punteggi SARA e nel test dei 9 fori. Altri studi hanno inoltre dimostrato che la NALL (nanolipidosi aminoacidica) è specificamente il fattore determinante del miglioramento dei sintomi, non la NADL (nanolipidosi aminoacidica). Pertanto, i futuri sforzi per lo sviluppo di farmaci si sono concentrati sulla sola NALL anziché sulla combinazione di lipidi e aminolipidi.

Successivamente è stato condotto uno studio clinico su pazienti pediatrici e adulti affetti da NPC e il trattamento con NALL ha determinato un miglioramento significativo dei sintomi neurologici rispetto al placebo, il che ha portato all’approvazione da parte della FDA (Aqneursa). Uno studio più approfondito ha inoltre dimostrato che il trattamento ha prodotto una neuroprotezione a lungo termine nei pazienti, non solo un miglioramento temporaneo dei sintomi della malattia. NALL è anche oggetto di studi clinici di Fase III per l’Atassia-Telangiectasia (AT), dove ha raggiunto tutti gli endpoint primari e secondari chiave. La FDA ha concesso al farmaco la revisione prioritaria e ha assegnato una data PDUFA al 19 settembre 2026 , posizionandolo come il primo trattamento in assoluto per l’AT sia negli adulti che nei bambini. Recentemente, è stato avviato uno studio clinico di Fase II per persone con disturbi correlati al gene CACNA1A, tra cui SCA6 ed EA2. 

Attualmente, alcuni studi di ricerca stanno valutando l’efficacia di NALL in altre patologie neurologiche, tra cui il morbo di Parkinson e le gangliosidosi GM2. La ricerca futura sarà fondamentale per definire ulteriormente il suo meccanismo d’azione, confermarne la sicurezza e l’utilità a lungo termine e determinarne il potenziale terapeutico in una gamma più ampia di disturbi neurodegenerativi.

Se desideri saperne di più sulla levacetilleucina, dai un’occhiata a questo articolo di NeurologyLive .

Istantanea scritta da: Christina Peng, PhD

A cura di: Celeste Suart, PhD

710-SACsource-Featured-Image-768×402
Blogging

L’influenza dell’età sulla gravità della SCA2

 Scritto da Ross Pelzel    A cura della Dott.ssa Larissa Nitschke 

Nuovi studi sui topi dimostrano che l’atassina-2 mutante causa danni notevolmente maggiori negli animali più anziani, rivelando che l’invecchiamento è un fattore determinante indipendente nella gravità della malattia.   

Nello studio di Afonso et al. del 2022, gli autori si sono proposti di comprendere come l’età influenzi lo sviluppo dei sintomi nell’atassia spinocerebellare di tipo 2 (SCA2). Sebbene sia noto che la SCA2 peggiori con l’età, non era chiaro se ciò fosse dovuto semplicemente alla progressione della malattia nel tempo o se l’età stessa rendesse il cervello più vulnerabile ai danni causati dall’atassina-2 mutata. Per rispondere a questa domanda, gli autori hanno utilizzato un approccio innovativo: hanno indotto la malattia nel cervello di topi giovani e anziani per verificare se l’età influisse sulla gravità della malattia. 

I ricercatori hanno utilizzato un modello murino in cui un virus che esprime l’atassina-2 mutante viene iniettato direttamente nello striato, una regione cerebrale cruciale per il controllo motorio che risulta colpita nei pazienti affetti da SCA2. Questo modello offre un vantaggio fondamentale: i ricercatori possono controllare con precisione il momento in cui inizia il processo patologico, poiché i topi sviluppano una patologia simile alla SCA2 solo dopo l’iniezione. Il team ha iniettato il virus nei topi in due diverse fasi della vita: a 3 mesi di età (giovani adulti) e a 18 mesi di età (anziani), per determinare se l’età influisca sulla gravità della malattia. 

Dodici settimane dopo l’iniezione, i ricercatori hanno esaminato diversi marcatori patologici della SCA2 utilizzando l’immunoistochimica, una tecnica che consente la visualizzazione di proteine ​​specifiche all’interno di sezioni di tessuto cerebrale.  

Il primo risultato emerso è stato che i topi a cui era stata iniettata la proteina a 18 mesi di età presentavano un numero significativamente maggiore di aggregati di atassina-2 mutante rispetto a quelli a cui era stata iniettata a 3 mesi. Questo dato è particolarmente rilevante perché entrambi i gruppi avevano ricevuto quantità identiche di atassina-2 mutante, eppure gli animali più anziani presentavano circa il doppio degli aggregati, a supporto dell’ipotesi che l’aumento dell’età peggiori il processo patologico.  

I ricercatori hanno poi esaminato il DARPP-32, un marcatore per i neuroni striatali, e hanno scoperto che i topi a cui era stata effettuata l’iniezione in età avanzata perdevano un numero significativamente maggiore di neuroni rispetto a quelli a cui era stata effettuata l’iniezione in età più giovane. Inoltre, i marcatori di morte cellulare hanno rivelato che il gruppo a cui era stata effettuata l’iniezione a 18 mesi presentava un numero complessivo di cellule morenti sostanzialmente maggiore, incluse non solo i neuroni, ma anche cellule di supporto come astrociti e microglia.  

Lo studio ha inoltre rivelato cambiamenti negli astrociti, cellule cerebrali specializzate che forniscono un supporto essenziale ai neuroni, apportando nutrienti e regolando l’attività dei neurotrasmettitori. Quando gli astrociti diventano reattivi durante una malattia o una lesione, esprimono livelli più elevati di proteina acida fibrillare gliale (GFAP), un marker di neuroinfiammazione. I topi a cui è stata effettuata l’iniezione a 18 mesi hanno mostrato un numero significativamente maggiore di astrociti positivi alla GFAP, indicando risposte infiammatorie accentuate che potrebbero contribuire alla progressione della malattia. 

Infine, i ricercatori hanno studiato l’autofagia, la capacità cruciale della cellula di degradare e riciclare i componenti danneggiati. Utilizzando la reazione a catena della polimerasi quantitativa in tempo reale (RT-qPCR) per misurare i livelli di mRNA di LC3 (un marcatore chiave dell’autofagia), hanno scoperto che gli animali sottoposti a iniezione in età avanzata presentavano una ridotta funzionalità autofagica. Questa compromissione significa che le cellule sono meno efficaci nell’eliminare proteine ​​e organelli danneggiati, consentendo potenzialmente l’accumulo di materiali tossici. 

Questo studio fornisce la prima prova diretta che l’età determina la gravità della SCA2, anziché limitarsi a fornire più tempo per la progressione della malattia. Controllando i tempi di insorgenza della malattia attraverso il loro modello murino, i ricercatori hanno dimostrato che lo stesso insulto provoca esiti diversi a seconda dell’età del cervello che lo riceve. 

Dichiarazione di conflitto di interessi

L’autore e il curatore dichiarano di non avere alcun conflitto di interessi.

Citazione dell'articolo recensito

Afonso, IT et al., L’espressione dell’atassina-2 mutante negli animali anziani aggrava le caratteristiche neuropatologiche associate all’atassia spinocerebellare di tipo 2. International Journal of Molecular Sciences, 2022. 23(19):11896. https://pmc.ncbi.nlm.nih.gov/articles/PMC9569585/#sec4-ijms-23-11896 

SCAsource-June-12-2026-Featured-Image-768×402
Blogging

Muoversi fa bene! L’esercizio fisico e un agonista del recettore TrkB, offrono una nuova speranza per la SCA6.

Scritto da Élyse Zadigue-Dubé  

A cura di Priscila Pereira Sena

Nuove ricerche condotte su modelli murini di SCA6 suggeriscono che potenziare la segnalazione BDNF-TrkB potrebbe cambiare le carte in tavola.

Esiste un mondo in cui una diagnosi di SCA6 non equivalga a una condanna a vita all’incoordinazione motoria? Uno studio condotto da Cook e colleghi ha indagato una disfunzione di segnalazione del fattore neurotrofico derivato dal cervello (BDNF) e del suo recettore, la tirosina chinasi B del recettore della tropomiosina (TrkB), nella SCA6, suggerendo l’esercizio fisico e un composto farmacologico come potenziali rimedi. Entrambi i trattamenti sono stati in grado di rallentare la progressione della malattia SCA6, alleviare i sintomi dell’atassia e trattare i deficit cellulari. Questi risultati di Cook e colleghi aprono la strada a nuove strategie terapeutiche e offrono la speranza di una prognosi migliore per i pazienti affetti da SCA6.

Il cervelletto, una struttura cerebrale essenziale per il coordinamento dei movimenti, è vulnerabile ai danni in alcune malattie genetiche. L’atassia spinocerebellare di tipo 6 (SCA6) è una rara malattia neurodegenerativa ereditaria che provoca una progressiva disfunzione motoria e degenerazione delle cellule nervose cerebellari.

I sintomi iniziali della SCA6 includono instabilità dell’andatura, inciampi e squilibrio. Di solito compaiono intorno alla mezza età, quando i pazienti ricevono comunemente la diagnosi. La SCA6 colpisce principalmente la salute delle cellule di Purkinje del cervelletto, un tipo di cellula fondamentale per la coordinazione fluida e precisa dei movimenti del corpo. A parte la fisioterapia, ad oggi non esiste una cura per la SCA6. Pertanto, la ricerca di nuove strategie terapeutiche è di vitale importanza. Se riuscissimo a trovare un modo per ridurre i sintomi motori e rallentare l’insorgenza e la progressione della malattia, potremmo migliorare la vita dei pazienti, dei familiari e di chi se ne prende cura.

Il fattore neurotrofico derivato dal cervello (BDNF) è una proteina molto importante per la salute del sistema nervoso centrale. La proteina BDNF svolge la sua funzione nel cervello interagendo con una proteina recettrice chiamata tirosina chinasi recettoriale B (TrkB). Cook e colleghi hanno scoperto che, quando la SCA6 inizia a manifestare i sintomi, sia la proteina BDNF che la proteina TrkB risultano ridotte nei pazienti affetti da SCA6, il che potrebbe avere un ruolo nella patogenesi della malattia. Hanno inoltre riscontrato che l’esercizio fisico aumenta i livelli di BDNF, migliora la salute delle cellule di Purkinje e la coordinazione motoria nei pazienti con SCA6.

Il composto farmacologico 7,8-diidrossiflavone (DHF) mima l’azione del BDNF interagendo con il recettore TrkB, agendo quindi come agonista di TrkB. Il DHF ha dimostrato una grande efficacia terapeutica in modelli di numerose malattie del sistema nervoso centrale. Studiando il potenziale terapeutico del DHF nella SCA6, Cook e colleghi hanno scoperto che la sua somministrazione precoce contribuiva ad alleviare l’incoordinazione motoria e a migliorare la salute delle cellule di Purkinje. Questi benefici erano presenti sia all’esordio della SCA6 che nelle fasi successive della malattia.

Per condurre questo studio, i ricercatori hanno utilizzato topi transgenici con una mutazione genetica simile a quella riscontrata nei pazienti affetti da SCA6. Per misurare i livelli proteici, hanno prelevato il cervelletto dei topi a 7 mesi di età, un periodo che corrisponde alla fase iniziale di insorgenza della SCA6 nell’uomo. Hanno quindi esposto il tessuto cerebellare a marcatori fluorescenti per diverse proteine ​​di interesse. Misurando la quantità di fluorescenza emessa dal tessuto cerebrale, hanno potuto confrontare i topi di tipo selvatico (privi della mutazione genetica SCA6) con i topi affetti da SCA6 per verificare se presentassero differenze nei livelli proteici. Utilizzando questa tecnica, sono stati in grado di dimostrare che il cervelletto dei topi affetti da SCA6 esprimeva meno BDNF e TrkB rispetto al cervelletto di tipo selvatico.

Per il trattamento con esercizio fisico, i ricercatori hanno fornito ai topi l’accesso a ruote per correre. Alcuni topi avevano una ruota bloccata come gruppo di controllo. Per il trattamento farmacologico, il farmaco (DHF) è stato somministrato nell’acqua potabile diverse settimane prima o dopo l’insorgenza della SCA6 nei topi. Dopo il trattamento, per valutare la coordinazione motoria, i ricercatori hanno utilizzato un test chiamato rotarod, in cui i topi vengono posti su una barra rotante che accelera progressivamente, e quindi viene misurato il tempo (latenza alla caduta) in cui i topi riescono a rimanere sulla barra. Una latenza alla caduta più elevata è indice di una migliore coordinazione motoria.

Per misurare lo stato di salute delle cellule di Purkinje nel cervelletto, ne hanno registrato l’attività elettrica tramite un elettrodo. Nella SCA6, l’attività delle cellule di Purkinje risulta ridotta. Cook e colleghi hanno quindi potuto osservare che sia l’esercizio fisico che il trattamento con DHF ripristinavano l’attività delle cellule di Purkinje nei topi affetti da SCA6.

Precedenti ricerche che hanno esaminato il tessuto cerebellare post-mortem di pazienti deceduti affetti da SCA6 hanno mostrato livelli ridotti di BDNF rispetto a individui della stessa età non affetti da SCA6. I risultati ottenuti da Cook e colleghi, utilizzando il modello murino transgenico di SCA6, sono coerenti con queste precedenti osservazioni sui pazienti affetti da SCA6. Un dato interessante è che il BDNF sembra essere ridotto sia nelle fasi tardive che in quelle precoci della progressione della malattia. Cook e colleghi hanno anche dimostrato che, intervenendo sul deficit di BDNF nella SCA6 tramite l’esercizio fisico o il composto DHF, è possibile alleviare i deficit di coordinazione motoria e la disfunzione cellulare. Indagando su possibili opzioni terapeutiche, questo lavoro di Cook e colleghi suggerisce un futuro in cui i sintomi della SCA6 potranno essere gestiti e l’indipendenza e la qualità della vita dei pazienti potranno essere migliorate, offrendo così una nuova speranza alle persone che convivono con la SCA6.

Parole chiave

Agonista : una sostanza chimica che attiva un recettore imitando l’azione di una proteina, per produrre una risposta biologica.

Dichiarazione di conflitto di interessi

Élyse Zadigue-Dubé, autrice di questo articolo, sta svolgendo il suo lavoro di dottorato nel laboratorio della dottoressa Alanna J. Watt.

Élyse Zadigue-Dubé non ha lavorato a questo specifico progetto.

Priscila Pereira Sena, che ha curato questo pezzo, non dichiara alcun conflitto di interessi.

Citazione dell'articolo recensito

Cook, AA, Jayabal, S., Sheng, J., Fields, E., Leung, TCS, Quilez, S., McNicholas, E., Lau, L., Huang, S., & Watt, AJ L’attivazione della segnalazione TrkB-Akt corregge i deficit in un modello murino di SCA6. Science Advances . 2022. 8 (37), eabh3260. (https://pmc.ncbi.nlm.nih.gov/articles/PMC9481119/)

March-27-SCA-Featured-Image-1-768×402
Istantanea

Istantanea: cos’è una TAC?

La tomografia computerizzata (TC), detta anche TAC, è una procedura di diagnostica per immagini che utilizza raggi X e un computer per aiutare i medici a vedere all’interno del corpo. Le scansioni TC forniscono immagini dettagliate e a sezione trasversale di ossa, tessuti molli e organi che i medici possono utilizzare per individuare problemi come lesioni, infezioni o malattie.

La TAC genera immagini più dettagliate rispetto alle radiografie standard, in cui alcune caratteristiche degli organi interni e di altre strutture non sono visibili. In una radiografia standard, un singolo fascio di energia viene diretto sul tessuto da esaminare. La TAC utilizza un grande macchinario che ruota attorno al corpo, acquisendo numerose immagini a raggi X da diverse angolazioni. Un computer combina quindi queste immagini per creare “sezioni” bidimensionali dettagliate del corpo. I medici possono esaminare ogni sezione singolarmente o sovrapporle per ottenere una visione tridimensionale chiara di ciò che accade all’interno. 

Catturando diverse prospettive di un organo o di un altro tessuto, una TAC fornisce informazioni dettagliate al riguardo. Queste informazioni possono aiutare i medici a individuare anomalie dei tessuti, emorragie interne, lesioni, tumori o infezioni. Le TAC sono spesso utilizzate anche per guidare procedure mediche come le biopsie e per monitorare le condizioni di salute nel tempo.

A volte, le TAC possono essere eseguite con mezzo di contrasto. Il mezzo di contrasto è una speciale sostanza colorante, assunta per via orale o iniettata per via endovenosa, che aiuta i medici a visualizzare determinati tessuti con maggiore chiarezza.

La TAC è un esame rapido, non invasivo e indolore. Dovrete rimanere immobili e potrebbe esservi chiesto di trattenere il respiro per qualche secondo. Il tubo a raggi X, di grandi dimensioni e a forma di ciambella, potrebbe emettere un leggero ronzio mentre si muove intorno a voi, ma non vi toccherà. Le TAC utilizzano piccole quantità di radiazioni ionizzanti, ma i livelli impiegati sono considerati sicuri e mantenuti al minimo possibile. Le preziose informazioni ottenute da questi esami spesso aiutano i medici a diagnosticare e trattare le patologie con maggiore precisione, portando a cure e risultati migliori.

TAC e atassia spinocerebellare

Sebbene una TAC da sola non sia sufficiente per diagnosticare in modo definitivo l’atassia spinocerebellare (SCA), i medici la utilizzano spesso per escludere altre cause di atassia in un nuovo paziente, come ad esempio una massa o un’emorragia cerebrale. La TAC può essere utilizzata anche per verificare la presenza di alterazioni strutturali nel cervelletto o in altre aree del cervello che controllano il movimento e l’equilibrio. Le TAC sono inoltre preziose in ambito di ricerca, dove gli scienziati possono utilizzarle per monitorare l’efficacia dei trattamenti.

Se desideri saperne di più sulle TAC, consulta queste risorse della Johns Hopkins , della Mayo Clinic o della Cleveland Clinic 

Istantanea Scritto da: Asmer Aliyeva

A cura di: Chloe Soutar, PhD.

SCAsource-May-15-2026-Featured-Image-768×402
Informazioni scientifiche

Un ospite inatteso trovato negli accumuli tossici di atassina-1 nella SCA1

Scritto da Anastasiya Potapenko  

A cura di Priscila Pereira Sena

Nuovi indizi sulla SCA1: l’RNA rimane intrappolato all’interno di accumuli tossici di atassina-1 nelle cellule cerebrali, interrompendo la produzione di proteine ​​e contribuendo alla malattia.

Per sviluppare trattamenti per malattie umane come l’atassia spinocerebellare di tipo 1 (SCA1), i ricercatori hanno bisogno di modelli che riflettano come i processi cruciali vadano storti a livello molecolare in queste patologie. Recentemente, gli scienziati hanno creato un nuovo modello cellulare di SCA1, che ha permesso loro di scoprire indizi interessanti su questa malattia.

Il gruppo di ricercatori ha creato un nuovo modello cellulare di SCA1 inserendo il gene ATXN1 , responsabile della SCA1 umana , in cellule neuronali umane (chiamate cellule SH-SY5Y). Nella SCA1, la proteina atassina-1 contiene una catena insolitamente lunga dell’amminoacido glutammina, e questa proteina atassina-1 mutante forma aggregati chiamati “corpi di inclusione intranucleari” all’interno dei neuroni (cellule cerebrali). Proprio come nei neuroni delle persone affette da SCA1, gli scienziati hanno scoperto che anche queste nuove cellule SCA1 sviluppano tali aggregati. Questi aggregati sono tossici e contribuiscono alla morte dei neuroni nella SCA1; tuttavia, gli scienziati non sanno ancora con precisione cosa li renda tossici per i neuroni, poiché sono difficili da estrarre dalle cellule e il materiale al loro interno può variare. Gli scienziati hanno quindi creato un nuovo metodo per estrarre questi aggregati tossici dalle cellule e studiarli. Con grande entusiasmo, hanno scoperto che questi agglomerati contengono una molecola inaspettata: l’RNA, che fornisce nuovi indizi sui processi biologici che non funzionano correttamente nella SCA1.

Nel nucleo, il centro di controllo delle nostre cellule, il materiale genetico è immagazzinato sotto forma di DNA. Il DNA viene poi copiato in RNA, che esce dal nucleo e trasporta le istruzioni per la sintesi proteica in altre parti della cellula. Le proteine ​​sono coinvolte in quasi tutti i processi vitali delle nostre cellule, il che le rende essenziali per il corretto funzionamento dell’organismo. Per questo motivo, gli scienziati erano interessati a determinare l’identità esatta delle molecole di RNA intrappolate negli aggregati tossici di atassina-1. A tal fine, hanno estratto l’RNA dagli aggregati e ne hanno eseguito il sequenziamento. Questo metodo fornisce agli scienziati informazioni come quali geni vengono copiati dal DNA all’RNA e quante copie vengono prodotte. Queste informazioni sono diverse da quelle fornite dal sequenziamento del DNA, che fornisce agli scienziati informazioni sui geni e sulle mutazioni genetiche presenti nelle cellule di una persona, ma non su quali geni sono attivi (copiati in RNA) o inattivi (non copiati in RNA). Quando gli scienziati hanno sequenziato le molecole di RNA trovate all’interno degli aggregati tossici di atassina-1, hanno scoperto 96 geni che erano più comuni negli aggregati di atassina-1 rispetto ai campioni di controllo (privi di atassina-1 mutante). Molti di questi 96 geni erano coinvolti in processi cruciali all’interno delle nostre cellule, tra cui la copiatura del DNA in RNA e l’attivazione e la disattivazione di diversi geni.

Come già accennato, l’RNA deve uscire dal nucleo e spostarsi in diverse parti della cellula per essere trasformato in proteine. Gli scienziati si sono chiesti se l’intrappolamento delle molecole di RNA all’interno degli aggregati tossici di atassina-1 nel nucleo delle cellule affette da SCA1 comportasse una minore disponibilità di RNA al di fuori del nucleo (dove è necessario per la sintesi proteica). Come previsto, gli scienziati hanno riscontrato una minore quantità di molecole di RNA al di fuori del nucleo nelle cellule contenenti aggregati di atassina-1, rispetto alle cellule normali. L’intrappolamento dell’RNA all’interno degli aggregati tossici di atassina-1 potrebbe quindi impedire la corretta produzione di proteine ​​cruciali, compromettendo numerosi processi importanti nelle cellule affette da SCA1 e contribuendo allo sviluppo della malattia.

Studi precedenti hanno dimostrato che in malattie come la SCA1, tra cui la malattia di Huntington e la SCA3, gli accumuli tossici di proteine ​​possono causare un malfunzionamento delle strutture responsabili della conversione dell’RNA in proteine, chiamate ribosomi. Gli scienziati hanno quindi indagato se ciò si verificasse anche nel loro nuovo modello cellulare di SCA1. Hanno scoperto che i principali marcatori della produzione proteica da parte dei ribosomi erano inferiori nelle cellule contenenti accumuli tossici di atassina-1 rispetto alle cellule normali. In altre parole, hanno trovato prove che suggeriscono che i ribosomi non vengono assemblati correttamente nelle cellule SCA1, il che può portare a errori nel processo di conversione dell’RNA in proteine. Infatti, gli scienziati hanno scoperto che i ribosomi nelle cellule contenenti accumuli tossici di atassina-1 commettono più errori durante la conversione dell’RNA in proteine ​​rispetto alle cellule sane. Poiché i ribosomi malfunzionanti possono produrre proteine ​​errate, incapaci di svolgere le loro importanti funzioni e dannose per le nostre cellule, questi risultati forniscono nuove informazioni su come gli aggregati tossici di atassina-1 contribuiscono alla progressione della SCA1.

In sintesi, gli scienziati hanno creato un nuovo modello cellulare di SCA1 che riproduce un importante marcatore della malattia nelle persone affette da SCA1: la formazione di aggregati tossici di proteina atassina-1 nel nucleo dei neuroni. Hanno inoltre sviluppato un metodo semplice per estrarre questi aggregati dalle cellule e hanno scoperto che contengono RNA. Hanno anche scoperto che l’RNA intrappolato all’interno di questi aggregati include molecole che controllano processi importanti come la copiatura del DNA in RNA e l’attivazione e la disattivazione dei geni. L’intrappolamento di queste molecole di RNA all’interno degli aggregati tossici di atassina-1 compromette anche la funzione delle fabbriche cellulari di proteine ​​chiamate ribosomi. Nel complesso, questa ricerca fornisce agli scienziati nuovi e interessanti indizi sui processi molecolari che non funzionano correttamente nella SCA1, incluso il modo in cui l’intrappolamento dell’RNA negli aggregati tossici di atassina-1 può compromettere funzioni essenziali nelle cellule e contribuire alla malattia. Una domanda a cui gli scienziati stanno ancora cercando di rispondere è perché alcune regioni del cervello siano colpite più di altre nelle persone affette da SCA1. I risultati di questa ricerca suggeriscono che le molecole di RNA intrappolate all’interno degli aggregati tossici di atassina-1 potrebbero differire tra le diverse regioni cerebrali, ma questo aspetto necessita di ulteriori indagini.

Parole chiave

Amminoacidi: molecole che si combinano come “mattoni” per formare le proteine.

Corpi di inclusione intranucleari (IIBS): agglomerati tossici che si formano nel nucleo dei neuroni (cellule cerebrali) e contengono atassina-1 mutata.

Sequenziamento dell’RNA: processo per determinare la sequenza delle molecole di RNA e il numero di copie di RNA presenti in un campione.

Sequenziamento del DNA: processo che determina con precisione i geni e le mutazioni genetiche presenti nelle cellule di una persona.

Ribosoma : fabbrica di proteine; piccola struttura all’interno delle cellule dove l’RNA viene trasformato in proteine.

Dichiarazione di conflitto di interessi

L’autore e il curatore dichiarano di non avere alcun conflitto di interessi.

Citazione dell'articolo recensito

Gkekas, I., et al. Inclusioni intranucleari di molecole di RNA sequestrante ATXN1 con espansione di poliQ. Front Mol Neurosci, 2023. 16: 1280546. ( https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/38125008/ )

SCAsource-Aug-8-Featured-Image-768×402
BloggingIstantanea

La fatica influisce sulla qualità della vita nelle atassie spinocerebellari

Scritto da Alexandra Putka, revisionato dalla Dott.ssa Pragya Goel

Vi sentite stanchi? Non siete soli. La stanchezza è un sintomo comune delle atassie spinocerebellari e influisce sulla qualità della vita.

Le atassie spinocerebellari (SCA) sono caratterizzate da diversi sintomi, ma la fatica non è spesso inclusa in questo elenco. La fatica è definita clinicamente come difficoltà nell’iniziare o nel mantenere attività fisiche e mentali volontarie. In questo studio, Lai e colleghi hanno analizzato la frequenza della fatica e il suo impatto sulla qualità della vita delle persone affette da SCA1, SCA2, SCA3 o SCA6. Hanno scoperto che la fatica è comune in tutte queste patologie e che i pazienti che ne soffrono presentano sintomi di atassia e depressione più gravi, oltre a una peggiore qualità della vita. Questo è importante perché comprendere come la fatica influisce sui pazienti aiuterà medici e ricercatori ad affrontare meglio le problematiche dei pazienti e a sviluppare trattamenti efficaci. 

In questo studio specifico, i ricercatori hanno monitorato l’atassia, la fatica e i sintomi depressivi di oltre 400 persone affette da SCA1, SCA2, SCA3 o SCA6. Ciò è stato realizzato chiedendo ai partecipanti di completare diversi test:  

  1. La Scala per la Valutazione e la Classificazione dell’Atassia ( SARA ): misura la gravità dell’atassia chiedendo ai partecipanti di eseguire una serie di movimenti come camminare e stare in piedi. Un punteggio più alto indica un’atassia più grave. 
  2. La Fatigue Severity Scale (FSS): misura l’affaticamento mentale e fisico durante la settimana precedente tramite un questionario di 9 domande, dove punteggi più alti indicano un maggiore affaticamento.  
  3. Il Patient Health Questionnaire-9 (PHQ-9): misura i sintomi depressivi nelle ultime due settimane, con punteggi più alti che indicano una depressione più grave. 

Ai partecipanti è stato inoltre chiesto di valutare la propria qualità della vita descrivendo i problemi di salute riscontrati in cinque aree: ansia/depressione, dolore/disagio, attività quotidiane, cura di sé e mobilità. A tal fine, è stato utilizzato un test denominato EuroQol-5 Dimension (EQ-5D).  

Con queste informazioni, Lai e colleghi hanno confrontato i risultati tra i sottotipi di SCA. Hanno evidenziato quattro punti chiave : 

  1. La stanchezza è stata riscontrata in tutti i sottotipi di SCA studiati. La stanchezza era più comune nella SCA3, seguita da SCA1, SCA6 e SCA2.  
  2. La stanchezza è risultata correlata alla depressione in tutti i sottotipi di SCA esaminati. Una depressione più grave (ma non un’atassia più grave) era associata a una stanchezza più grave. Ciò significa che i sintomi depressivi potrebbero essere correlati alla stanchezza nelle SCA. 
  3. Nella SCA3 e nella SCA6 la stanchezza era associata a una peggiore qualità della vita, indipendentemente dall’atassia e dalla depressione. Nella SCA3, i pazienti con stanchezza presentavano una maggiore durata della malattia e un numero maggiore di ripetizioni patologiche di CAG. 
  4. In tutti i sottotipi di SCA nell’arco di sei anni, la stanchezza ha continuato a essere associata a una peggiore qualità della vita. È interessante notare che, durante questo periodo, i sintomi dell’atassia sono peggiorati, mentre i sintomi della stanchezza sono rimasti invariati.  

In sintesi, la stanchezza è un sintomo prevalente in tutti i sottotipi di SCA e rappresenta una sfida per la qualità della vita. Sebbene l’ampio numero di partecipanti sia un punto di forza di questo studio, vi sono alcune limitazioni. Sarebbe utile confrontare i pazienti con SCA con soggetti sani per comprendere come la stanchezza possa variare nel corso della vita. Inoltre, lo studio non ha preso in considerazione altri fattori che potrebbero aver contribuito alla stanchezza, tra cui disturbi del sonno, orari di lavoro, dieta ed esercizio fisico. Ad esempio, le SCA sono associate a perdita di peso dovuta all’atrofia muscolare e a disfunzioni del sistema nervoso autonomo, come la variabilità della frequenza cardiaca, il che rende la stanchezza un effetto secondario. Infine, questo studio non ha affrontato la tipologia primaria di stanchezza osservata: mentale e fisica. Pertanto, studi futuri potrebbero ampliare questi risultati e indagare l’origine della stanchezza per comprenderla meglio nelle SCA. Infine, potrebbero rivelarsi utili interventi che potrebbero contribuire a migliorare la stanchezza, come tecniche per migliorare la mobilità e programmi di esercizio fisico per i pazienti con SCA.  

Per ora, questo studio evidenzia che la stanchezza dovrebbe essere presa in considerazione nella cura dei pazienti affetti da atassie spinocerebellari. Sottolinea l’importanza di rassicurare pazienti e caregiver sul fatto che la stanchezza è un sintomo reale e concreto delle SCA. Questo rappresenta un passo avanti per l’assistenza clinica e la ricerca futura, poiché l’individuazione dei sintomi apre nuove prospettive per potenziali trattamenti e un migliore controllo della qualità della vita.

Dichiarazione di conflitto di interessi

L’autore e il curatore dichiarano di non avere alcun conflitto di interessi.

Citazione dell'articolo recensito

Lai RY, et al., L’affaticamento influisce sulla qualità della vita delle persone con atassie spinocerebellari. Movement Disorders Clinical Practice, 2024. 11 (5): p. 496-503. ( https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/38419568/  

Funded-research-Infographic-2026
Blogging

Borse di ricerca NAF 2026

23 studi finanziati per un totale di 910.000 dollari!

Siamo orgogliosi di sostenere 23 progetti di ricerca che promuovono il progresso nella ricerca sull’atassia. Scopri l’elenco completo degli studi finanziati qui di seguito.

Un sentito ringraziamento ai nostri revisori scientifici che dedicano volontariamente il loro tempo e la loro esperienza per garantire che vengano finanziate le migliori ricerche scientifiche volte ad accelerare lo sviluppo di trattamenti per l’atassia! 

Per il 2026, NAF ha finanziato le seguenti ricerche:
  • NOVITÀ di quest’anno! 1 borsa di studio Michael Lundquist per promuovere la ricerca sulla MSA-C – per un totale di 50.000 dollari
  • 8 sovvenzioni iniziali per la ricerca – per un totale di 400.000 dollari
  • 4 premi per giovani ricercatori – per un totale di 200.000 dollari
  • 4 borse di ricerca per laureati – per un totale di 100.000 dollari
  • 4 borse di studio pre-dottorato per promuovere la diversità nella ricerca sull’atassia – per un totale di 200.000 dollari
  • 1 Borsa di ricerca post-dottorato – per un totale di 35.000 dollari
  • 1. Finanziamento iniziale per la ricerca – per un totale di 25.000 dollari

Per saperne di più su ciascuna tipologia di studio di ricerca, visita il sito www.ataxia.org/researcher-resources.

Di seguito è disponibile un elenco completo degli studi di ricerca e dei relativi riassunti divulgativi.

Riassunti divulgativi

Sovvenzioni iniziali per la ricerca

50.000 dollari – Sovvenzione annuale

Dott.ssa Esther Becker, Università di Oxford

Titolo della ricerca: La modulazione di TRPC3 come strategia terapeutica per la SCA2

Tipo di atassia: SCA2

L’atassia spinocerebellare (SCA) è una malattia ereditaria che causa un progressivo peggioramento dell’equilibrio e dei problemi motori a causa del malfunzionamento e della morte di cellule cerebrali fondamentali. Verificheremo se la riduzione dell’attività di una proteina chiamata TRPC3 possa proteggere queste cellule e migliorare il movimento, aprendo la strada a nuove terapie per l’atassia.

Titolo della ricerca: Campionamento adattivo per svelare la composizione delle sequenze ripetute e identificare i polimorfismi  a singolo nucleotide (SNP) per il targeting allele-specifico in SCA1 e SCA7

Tipo di atassia: SCA1 e SCA7

Stiamo sviluppando un metodo per distinguere il gene dannoso da quello sano negli individui affetti da atassia ereditaria causata da una mutazione dominante. Questo potrebbe contribuire a creare trattamenti più sicuri, mirati esclusivamente al gene dannoso e in grado di preservare quello sano.

Titolo della ricerca: Ripetizioni introniche di GAA nel gene FGF14 in problemi vestibolari che vanno oltre la SCA27B  

Tipo di atassia: SCA27B

La SCA27B è  una forma comune di atassia causata da un’espansione di ripetizioni (>250). In questo studio proponiamo di verificare se una popolazione di individui anziani con 30-250 ripetizioni, pari a circa una persona su cinque o una su dieci, sia a maggior rischio di sviluppare problemi di equilibrio in età avanzata.

Titolo della ricerca: Combinazione di capsidi di nuova generazione ad alta potenza con l’editing di base per terapie geniche di piattaforma per le atassie spinocerebellari

Tipo di atassia: SCA

Metteremo alla prova due approcci di editing genetico: uno simile  al  silenziamento genico e uno completamente nuovo. In sintesi, proponiamo di sviluppare e testare nuove piattaforme metodologiche che potranno essere applicate in futuro al trattamento di qualsiasi anemia falciforme causata dall’espansione  della ripetizione CAG.

Titolo della ricerca: Definizione dei percorsi specifici per sottotipo di cellule di Purkinje per il controllo motorio 

Stiamo studiando le cellule di Purkinje nel cervelletto e come specifici sottogruppi controllano il movimento, mentre altri modulano comportamenti non motori. Stiamo mappando i circuiti cerebrali formati dalle cellule di Purkinje che controllano il movimento , il che potrebbe contribuire allo sviluppo di terapie più mirate per le persone.  

Titolo della ricerca: Analisi delle mutazioni somatiche a singola cellula nell’atassia telangiectasia

Tipo di atassia: AT

Il nostro obiettivo è utilizzare tecnologie di sequenziamento del DNA all’avanguardia per studiare i danni al DNA nell’atassia telangiectasia (AT), una forma di atassia causata da mutazioni ereditarie in un gene responsabile della protezione del DNA.

Titolo della ricerca: Svelare il ruolo delle espansioni di ripetizioni somatiche nella patogenesi della SCA1 e sviluppare interventi genetici precisi 

Tipo di atassia: SCA1

L’atassia spinocerebellare di tipo 1 (SCA1) è causata da una ripetizione di DNA nel gene ATXN1 che si allunga nel tempo nelle cellule cerebrali. Questo progetto utilizzerà modelli murini di SCA1 per studiare come l’espansione della ripetizione determini la malattia e per testare una strategia di editing genetico CRISPR progettata per arrestare questo processo.

Titolo della ricerca: L’utilizzo delle cure intensive come fattore di progressione della malattia 

Tipo di atassia: Atassia cerebellare

Utilizzeremo le cartelle cliniche della Johns Hopkins per scoprire con quale frequenza e per quali motivi le persone affette da atassia cerebellare necessitano di cure di emergenza o ricovero ospedaliero. Il nostro obiettivo è integrare strumenti di monitoraggio nelle cartelle cliniche per contribuire, in futuro, a prevenire queste emergenze.

Titolo della ricerca: Il dimetilfumarato come potenziale terapia nell’atassia spinocerebellare

Tipo di atassia: SCA

Le atassie spinocerebellari (SCA) sono rare malattie cerebrali ereditarie incurabili che compromettono l’equilibrio e il movimento. Il nostro team sta testando un farmaco già approvato dalla FDA, il dimetilfumarato, per comprenderne il meccanismo d’azione e prepararsi alle sperimentazioni cliniche sull’uomo.

Premi per giovani ricercatori

50.000 dollari – Sovvenzione annuale

Dott.ssa Sara Duarte Silva Università del Minho

Titolo della ricerca: Trattamento della SCA3 con intervento combinato a base di acidi biliari e inibitori selettivi della ricaptazione della serotonina

Tipo di atassia: SCA3

Studiamo la SCA3, una malattia cerebrale che compromette progressivamente l’equilibrio e la coordinazione dei pazienti e per la quale non esiste una cura. Due farmaci già esistenti hanno migliorato la mobilità e ridotto il danno cerebrale in modelli di laboratorio; stiamo ora verificando se la loro combinazione possa proteggere meglio il cervello e migliorare la qualità della vita dei pazienti.

Titolo della ricerca: Effetti non cellulari autonomi nella SCA3: Chiarimento della disfunzione neuronale indotta dagli astrociti in un modello derivato da un paziente umano 

Tipo di atassia: SCA3

Stiamo  studiando una malattia cerebrale chiamata SCA3, in cui un errore genetico causa l’accumulo di una proteina tossica che uccide i neuroni. Invece di concentrarci solo sui neuroni, vogliamo capire se le cellule di supporto del cervello, chiamate astrociti, stiano  in realtà  peggiorando la situazione e se intervenire su di esse potrebbe portare a nuove terapie in grado di rallentare o arrestare la malattia.

Titolo della ricerca: Manipolazione del percorso del canale SK come potenziale bersaglio terapeutico nelle atassie episodiche 

Tipo di atassia: EA2

L’atassia episodica di tipo 2 causa gravi attacchi di coordinazione scatenati da caffè, stress o esercizio fisico. Abbiamo scoperto che i fattori scatenanti convergono sulla disfunzione del canale SK2. La nostra ricerca testerà farmaci che agiscono sul canale SK in un nuovo modello murino e su neuroni derivati ​​da pazienti, al fine di sviluppare il primo trattamento per prevenire gli attacchi.

Titolo della ricerca: Caratterizzazione del panorama proteomico della vulnerabilità neuronale selettiva nell’ARSACS

Tipo di atassia: ARSACS

In molte atassie, alcuni neuroni sono vulnerabili e muoiono mentre altri sopravvivono. Utilizzeremo tecnologie proteomiche avanzate per studiare la vulnerabilità neuronale selettiva nell’ARSACS, con l’obiettivo di scoprire percorsi protettivi che potrebbero portare a nuove terapie per l’ARSACS e le atassie correlate.

Borsa di ricerca per laureati

$25.000 – Sovvenzione annuale

Annabel Devault, Università di Yale

Titolo della ricerca: Chiarire il ruolo della chinasi 1 attivata dal TGF-ß (TAK1) come possibile regolatore a monte della chinasi Nemo-like (NLK), un modificatore della malattia nell’atassia spinocerebellare di tipo 1 (SCA1).

Tipo di atassia: SCA1

Studio l’atassia spinocerebellare di tipo 1 (SCA1) e sono interessato a esplorare la proteina TAK1 come bersaglio terapeutico nella SCA1. Utilizzando modelli murini e cellulari di SCA1, posso  determinare  se la modifica di TAK1 tramite interventi genetici o farmacologici può ridurre i sintomi e la progressione della malattia.

Titolo della ricerca: Dalla disconnessione all’intervento: risonanza magnetica di diffusione ad altissimo campo dei circuiti cerebellari-tronco encefalico per consentire terapie mirate nella SCA3

Tipo di atassia: SCA3

Questo progetto utilizza uno scanner MRI ad altissima risoluzione da 7 Tesla per studiare le prime alterazioni delle vie neurali che controllano l’equilibrio e il movimento. Esaminando il cablaggio cerebrale con un livello di dettaglio molto maggiore, miriamo a  identificare marcatori precoci e sensibili della malattia, utilizzabili per monitorarne la progressione.

Titolo della ricerca: Indagine sull’instabilità della ripetizione CAG come bersaglio terapeutico nella SCA1

Tipo di atassia: SCA1

La nostra ricerca studia l’“instabilità somatica”, un processo in cui le espansioni della ripetizione CAG   che causano l’atassia spinocerebellare di tipo 1 continuano a crescere dopo la nascita, soprattutto nel cervello. Il nostro obiettivo è verificare se questa espansione sia alla base della malattia e se arrestarla possa avere un effetto terapeutico.

Titolo della ricerca: Studio funzionale delle basi molecolari di rare patologie correlate al gene RFC1 

Tipo di atassia: CANVAS/RFC1

Sto  studiando la CANVAS, una rara atassia causata da espansioni ripetute nel gene RFC1. Per comprendere come questa alterazione comprometta la funzione cerebrale,  sto  creando modelli animali che riproducono i potenziali meccanismi patogeni causati da tali espansioni. Il mio obiettivo è  identificare  bersagli terapeutici per sviluppare trattamenti efficaci.

Borsa di studio Michael Lundquist per promuovere la ricerca sulla MSA-C

$50.000 – Sovvenzione annuale
NOVITÀ DI QUEST’ANNO

Dott. Woojin Kim, Università di Sydney

Titolo della ricerca:  Un percorso lipidico per ridurre la tossicità dell’α-sinucleina nel cervello di pazienti affetti da MSA-C

Gli acidi grassi monoinsaturi (MUFA) sono presenti in concentrazioni elevate nel cervello dei pazienti affetti da MSA-C e promuovono l’aggregazione tossica dell’α-sinucleina. Definiremo il contributo dei MUFA alla patologia dell’α-sinucleina e  identificheremo  nuovi bersagli per ridurne la tossicità nella MSA-C.

Borsa di ricerca post-dottorato

$35.000 – Sovvenzione annuale

Dott.ssa Shiqi Liu Emory University

Titolo della ricerca: Comprensione meccanicistica della disregolazione dell’R-loop e della proteina m6A indotta dalla mutazione del gene ATM e del suo impatto funzionale nell’atassia  -telangiectasia 

Tipo di atassia: AT

L’atassia- telangiectasia  è causata dalla perdita della proteina ATM, che regola la riparazione del DNA. Utilizzando modelli cerebrali derivati ​​da pazienti, studieremo come la perdita di ATM influisce sulla  risposta al danno e sui cambiamenti dell’RNA a livello degli R-loop, strutture in cui l’RNA si appaia temporaneamente con il DNA, e come questi cambiamenti possono influenzare i neuroni. MSA -C. 

Borsa di studio pre-dottorale per promuovere la diversità nella ricerca

50.000 dollari – Sovvenzione biennale

Brasile Bartolomeo Università di Yale

Titolo della ricerca: Identificazione del contributo delle sottopopolazioni eterogenee di cellule di Purkinje (PC) alla progressione dell’atassia di Friedreich e dell’atassia episodica di tipo 2 (EA2) 

Tipo di atassia: EA2

Le atassie  colpiscono principalmente  il cervelletto, causando una vasta gamma di sintomi. Per migliorare i trattamenti personalizzati, il nostro progetto studia come le alterazioni delle cellule di Purkinje, le principali cellule di output del cervelletto, portino a diverse manifestazioni cognitive e comportamentali in modelli di atassia di Friedreich e atassia episodica di tipo 2.

Titolo della ricerca: Rivelare le differenze regionali nell’induzione di potenziali d’azione cerebellari tramite neuromodulazione nella SCA3 

Tipo di atassia: SCA3

L’atassia spinocerebellare di tipo 3 (SCA3) altera i segnali che i neuroni cerebellari utilizzano per comunicare. Misureremo questi segnali in tutto il cervelletto per  identificare  le differenze regionali in condizioni basali e in risposta alla stimolazione neurale. I risultati forniranno indicazioni sui bersagli migliori per i trattamenti di stimolazione cerebrale.

Titolo della ricerca: Identificazione dei modulatori genetici dell’atassia di Friedreich nei cardiomiociti

Tipo di atassia: FA

L’atassia di Friedreich spesso porta a cardiopatie potenzialmente letali, ma le cause non sono ancora del tutto chiare. Questo progetto utilizzerà strumenti avanzati di editing genetico per individuare i fattori genetici che influenzano il danno cardiaco nei pazienti.

Titolo della ricerca: Sviluppo di nuovi strumenti per valutare i meccanismi alla base delle firme trascrittomiche degli SCA con espansione CAG

Tipo di atassia: SCA

Il modello dei messaggi genetici dell’RNA cellulare cambia nelle diverse atassie spinocerebellari. Sto creando un programma informatico open-source per individuare modelli di RNA condivisi tra dati provenienti da persone, animali e cellule, al fine di guidare lo sviluppo di nuovi biomarcatori, farmaci e tecnologie per la comunità scientifica che si occupa di atassia.

Come funziona il processo di richiesta di una borsa di ricerca?

Per ricevere una borsa di ricerca sull’atassia da NAF, i ricercatori devono seguire una procedura in 4 fasi:

  1. Invia una lettera di intenti (LOI) – Si tratta di una breve panoramica che fornisce informazioni sull’obiettivo del loro studio di ricerca.
  2. Le lettere di intenti vengono esaminate : un gruppo di esperti di atassia esamina e valuta ciascuna lettera di intenti in base al suo merito scientifico. Decidono quindi quali lettere di intenti saranno invitate a presentare una domanda di finanziamento.
  3. Presentazione della domanda di finanziamento – Gli studi che hanno ottenuto un punteggio sufficientemente alto per passare alla fase successiva del processo sono invitati a presentare una domanda completa. La domanda di finanziamento richiede più tempo e maggiori dettagli sul progetto.
  4. Domande di finanziamento esaminate e raccomandate per l’approvazione – Ogni domanda viene sottoposta a 3 valutazioni scientifiche separate. NAF si avvale di 75 revisori scientifici che valutano e assegnano un punteggio a ciascuna domanda completa ricevuta. Le domande di finanziamento con il punteggio più alto vengono raccomandate per l’approvazione. 

Grazie a tutti i ricercatori che hanno presentato una lettera di intenti o una domanda di finanziamento! Continuate così, il vostro lavoro è FONDAMENTALE per la comunità scientifica che si occupa di atassia!

SCAsource-May-1-Featured-Image-1024×536
Istantanea

Cosa sono le mutazioni silenti?

Il nostro DNA (acido desossiribonucleico) funge da progetto genetico per la costruzione e il mantenimento dei nostri tessuti. Questa complessa molecola contiene le informazioni necessarie per la sintesi proteica, scritte in un codice composto da quattro basi chimiche: adenina (A), timina (T), citosina (C) e guanina (G). Durante la trascrizione, la sequenza del DNA, immagazzinata nel nucleo cellulare, viene copiata in un’altra molecola complessa chiamata acido ribonucleico messaggero (mRNA). Questa molecola di mRNA funge quindi da stampo per la sintesi proteica, trasportando le istruzioni genetiche dal nucleo ai ribosomi, le strutture cellulari in cui le proteine ​​vengono assemblate.

Le sequenze di tre basi, chiamate codoni, specificano particolari amminoacidi, i mattoni costitutivi delle proteine. Gli amminoacidi si legano tra loro in un ordine specifico per formare lunghe catene. Queste catene si ripiegano a formare le proteine, la cui complessa forma tridimensionale è determinata dalla sequenza degli amminoacidi. Clicca qui per saperne di più sulla relazione tra DNA, mRNA, amminoacidi e proteine.

 Anche piccole modifiche nella sequenza degli amminoacidi possono avere un impatto notevole sulla struttura e sulla funzione delle proteine.

Mutazioni puntiformi

Occasionalmente, una singola base chimica del nostro DNA viene alterata, con conseguente codifica di un amminoacido errato e, di conseguenza, produzione di una proteina atipica. Questo tipo di mutazione è chiamata mutazione puntiforme : il termine “puntiforme” riflette la natura specifica e isolata del cambiamento nella sequenza del DNA.

Le mutazioni puntiformi possono essere ulteriormente classificate in mutazioni missenso , nonsenso o silenti.

Mutazioni silenziose - Cambiamenti nascosti nella sequenza del DNA

Una mutazione silente si verifica quando una base nella sequenza del DNA viene modificata, ma questa modifica non altera la sequenza aminoacidica risultante. Le sequenze aminoacidiche possono rimanere invariate nonostante le mutazioni puntiformi grazie alla ridondanza del codice genetico: più codoni specificano lo stesso aminoacido.

Ad esempio, l’amminoacido leucina è codificato da sei codoni: UUA, UUG, CUG, CUU, CUC e CUA. In una sequenza di DNA che normalmente specifica il codone CUC, una mutazione puntiforme potrebbe comportare la presenza inappropriata di CUA, ma l’amminoacido corrispondente sarà comunque leucina, come originariamente previsto. Poiché la sequenza amminoacidica rimane intatta, la mutazione è considerata silente.

Nella sequenza di DNA illustrata di seguito, il codone GTA è stato alterato da una mutazione puntiforme che interessa la terza base chimica, dando origine al codone GTT. Sebbene il codone sia cambiato, l’amminoacido risultante rimane lo stesso: valina (VAL) .

Non così “silenzioso” come si pensava un tempo

A prima vista, le mutazioni silenti sembrano innocue, ma possono avere conseguenze di vasta portata. Storicamente, si pensava che le mutazioni silenti non avessero alcun effetto sulle proteine, poiché non alterano le sequenze di amminoacidi; tuttavia, ora sappiamo che queste mutazioni possono influenzare la produzione di proteine ​​in diversi modi. Ad esempio, le mutazioni silenti possono ridurre la stabilità dell’mRNA, limitando la produzione di proteine ​​e compromettendo il loro ripiegamento. Queste mutazioni possono anche modificare la velocità con cui l’mRNA viene tradotto in proteine, con conseguente produzione eccessiva o insufficiente di una determinata proteina.

Mutazioni silenti e atassia spinocerebellare

Le mutazioni silenti non causano l’atassia spinocerebellare (SCA), ma possono contribuire alla sua insorgenza in diversi modi. Alterando l’espressione genica, la sintesi proteica o persino le interazioni tra le proteine, le mutazioni silenti possono influenzare la predisposizione individuale alla SCA, così come l’età di insorgenza, la gravità e la progressione dei sintomi. Poiché le mutazioni silenti possono modificare questi e altri fattori patologici, è fondamentale considerarle nella nostra analisi del quadro genetico complessivo della SCA.

Se desideri saperne di più sulle mutazioni silenti, consulta queste risorse di Britannica e Penn State .

Scritto dalla Dott.ssa Chloe Soutar e revisionato dalla Dott.ssa Larissa Nitschke.

March-27-SCA-Featured-Image-1024×536
Blogging

Un passo avanti con i sensori di movimento per l’atassia

Scritto da Carrie Sheeler, PhD.    Revisionato da Celeste Suart, PhD. 

I progressi nella tecnologia indossabile per il monitoraggio della gravità dell’atassia combinano i cambiamenti di coordinazione in  diversi tipi  di movimento.

Come si fa a sapere se un nuovo trattamento sta funzionando? Questa è la domanda chiave a cui i medici devono rispondere quando sviluppano e testano nuove terapie. In un colloquio individuale, paziente e medico possono discutere i sintomi, monitorare i miglioramenti nel movimento e nella coordinazione e decidere insieme le direzioni future. Ma come si fa a sapere se un nuovo trattamento funziona su molti medici e pazienti diversi? Gli studi clinici cercano costantemente di capire come i trattamenti influenzano un’intera popolazione di pazienti. La fiducia nei risultati richiede metodi coerenti per misurare e valutare gli esiti in una varietà di cliniche e pazienti. Per tenere conto di questa variabilità, i medici utilizzano test come l’  International Cooperative Ataxia Rating Scale (ICARS)  la Scale for the Assessment and Rating of Ataxia (SARA) e la Brief Ataxia Rating Scale (BARS  )  , che descrivono movimenti specifici che i medici devono osservare e valutare. Questi test clinici sono progettati per stabilire uno standard di valutazione per i medici e rappresentano in modo coerente il progressivo peggioramento dei sintomi nelle atassie ereditarie.  

La valutazione clinica è efficace, ma esistono modi per innovare questo sistema. Alcuni aspetti degni di nota includono: 

  1. Sono necessarie visite cliniche . Poiché la valutazione clinica richiede la competenza del medico, il monitoraggio regolare nell’ambito di una sperimentazione clinica richiede visite periodiche con un medico o con il personale di ricerca. Ciò può comportare un ulteriore onere per i pazienti affetti da atassia e le loro famiglie. Lo sviluppo di strategie per test domiciliari affidabili riduce questo onere legato agli spostamenti e migliora la capacità del medico di monitorare i pazienti nel tempo. 
  2. Variabilità tra cliniche e clinici . Poiché i punteggi dipendono in ultima analisi dall’osservatore che li assegna, ciò introduce una potenziale variabilità tra cliniche e clinici. Questa variabilità potrebbe dipendere dalla familiarità dell’osservatore con l’atassia o dalle sue esperienze e osservazioni recenti. Sviluppare un metodo per misurare i cambiamenti nel movimento e nella coordinazione che non si basi sull’intuito dell’osservatore potrebbe contribuire a ridurre la variabilità nei dati raccolti. Ciò potrebbe aiutare i clinici a capire se un potenziale trattamento sta funzionando. 
  3. I test con punteggio creano limiti artificiali . Vi è mai capitato di dover dare un voto da 1 a 10 e di essere tentati di rispondere 11? O 0? In tal caso, è evidente che uno dei principali svantaggi della valutazione numerica è l’assegnazione di limiti artificiali. Questi vengono definiti “limiti minimi” per la parte inferiore della scala e “limiti massimi” per la parte superiore. I sistemi di punteggio clinico rendono i propri sistemi ampiamente applicabili fornendo definizioni chiare per ogni punteggio della scala, ma così facendo comprimono l’intera gamma dei cambiamenti di movimento e coordinazione in un intervallo limitato che può essere massimizzato. Sviluppare uno strumento per misurare i cambiamenti di movimento e coordinazione in un continuum, ovvero senza punteggi fissi e senza limiti, consente un monitoraggio più preciso dei sintomi del paziente nel tempo ed elimina anche qualsiasi limite massimo arbitrario dal sistema di punteggio.  

Nel 2021, il laboratorio del Dr. Gupta ha sviluppato e testato un dispositivo indossabile da polso in grado di tracciare il movimento durante un test dito-naso. Il dispositivo funziona come un accelerometro, misurando i cambiamenti di direzione e velocità in tre dimensioni. I ricercatori hanno scoperto che le caratteristiche del movimento del sensore durante il test (definite “sottomovimenti” in questo e in altri articoli del laboratorio, vedi il glossario per una descrizione più dettagliata) correlavano bene con il punteggio BARS del paziente. Ciò suggerisce che questo strumento potrebbe essere utile come supplemento alle attuali pratiche di punteggio o per il monitoraggio dei sintomi al di fuori dell’ambiente clinico (Oubre et al. 2021). Sebbene promettente, quello studio ha valutato il sensore da polso con un solo test di movimento (dito-naso). Questo ha lasciato aperti diversi interrogativi a cui i ricercatori volevano dare risposta. Innanzitutto, alcuni test di movimento sono più sensibili di altri? Ad esempio, quanto differiscono i dati di movimento di un test dito-naso rispetto a un diverso movimento del braccio o persino di una gamba? Quindi, in vista di futuri studi clinici, come dovrebbero essere combinati i dati sul movimento provenienti da diversi test di movimento per rappresentare al meglio la gravità dell’atassia di un paziente? 

Per rispondere a queste domande, i ricercatori hanno chiesto ai partecipanti allo studio di indossare sensori di movimento per tracciare i movimenti di braccia e gambe durante cinque test di movimento consolidati. Questi includevano i compiti dito-naso, inseguimento dito, battito di tallone, battito di tallone-tibia e movimenti alternati rapidi della mano (AHM). I partecipanti hanno anche completato il test BARS per ottenere un punteggio clinico di gravità dell’atassia. Lo studio ha incluso 27 partecipanti senza atassia e 70 partecipanti con atassia, rappresentando una gamma di età con un’età media di 41 anni nel primo gruppo e 57 anni nel secondo. I partecipanti con atassia rappresentavano oltre 30 diverse diagnosi, tra cui atassia spinocerebellare (SCA) di tipo 1, 2, 3, 6, 7, 8 e 14, atassia-telangiectasia (AT), atassia autosomica recessiva (ARCA) 1 e 3, atrofia multisistemica di tipo cerebellare (MSA-C), paraplegia spastica ereditaria (HSP) e altre. Questa inclusione è utile in quanto aiuta a dimostrare quanto i risultati ottenuti con i sensori da polso possano essere rappresentativi per le diverse cause sottostanti dell’atassia.  

Hanno raccolto i dati di movimento da tutti e 5 i test e osservato come le componenti principali del movimento per ogni compito si confrontassero tra loro (ad esempio, confrontando il movimento del dito dal naso al bersaglio rispetto al bersaglio al naso nel compito dito-naso o il movimento verso l’alto rispetto al movimento verso il basso della caviglia nel compito di battere il tallone). I ricercatori hanno scoperto che arti diversi (polso rispetto a caviglia) e compiti di movimento diversi sullo stesso arto (dito-naso rispetto a inseguimento del dito) producono movimenti matematicamente distinti. È interessante notare che il tipo di movimento era una caratteristica più distintiva della gravità dell’atassia. Ciò significa che quando confrontiamo i profili dei submovimenti di ciascuno dei 5 movimenti testati per i partecipanti con e senza atassia, la differenza nel movimento del polso tra i test dito-naso e inseguimento del dito è più evidente dell’effetto dell’atassia. Questo suggerisce che l’atassia influisce su ogni test di movimento in modo leggermente diverso. Pertanto, una panoramica generale dei dati potrebbe non essere in grado di distinguere chiaramente piccoli cambiamenti nella progressione dell’atassia. I ricercatori hanno quindi approfondito le caratteristiche dei submovimenti per ogni compito. Hanno scoperto che per ogni compito esistevano caratteristiche specifiche che sembravano essere maggiormente compromesse nei partecipanti affetti da atassia. Ciò dimostra che i movimenti dei diversi arti cambiano in modi unici quando un partecipante è affetto da atassia.  

L’impatto dell’atassia sulle diverse caratteristiche dei singoli movimenti sembra essere specifico per l’arto e il tipo di test. Per questo motivo, la combinazione dei dati di movimento provenienti da diversi compiti motori richiederà un approccio più articolato rispetto alla semplice media o somma dei valori per ottenere un singolo parametro. A tal fine, i ricercatori hanno sviluppato un modello matematico in grado di considerare sia il tipo di compito sia lo specifico movimento all’interno di tale compito, al fine di prevedere la gravità dell’atassia di un partecipante. Hanno testato l’affidabilità di questo modello confrontandolo con i punteggi clinici BARS, riscontrando una buona correlazione. Ciò suggerisce che i dati dei sensori di movimento potrebbero essere utilizzati per misurare la gravità dell’atassia. 

In sintesi, il più recente studio del laboratorio Gupta (Patel et al. 2025) si basa su ricerche precedenti che studiavano l’utilità dei sensori di movimento indossabili nella valutazione della gravità dell’atassia. I partecipanti allo studio hanno eseguito 5 test di movimento comunemente utilizzati in ambito clinico, che richiedono l’uso coordinato di braccia o gambe. Hanno scoperto che l’atassia causava cambiamenti specifici nel movimento per ciascun test. Ciò suggerisce che l’atassia influisce in modo diverso su arti diversi o su movimenti all’interno dello stesso arto.  

Questo risultato non è del tutto sorprendente. Sebbene nell’atassia l’intero corpo presenti una ridotta coordinazione, i gesti eseguiti durante i movimenti testati coinvolgono diversi gruppi muscolari che richiedono input cerebrali specifici per essere coordinati. Per rappresentare al meglio la gravità dell’atassia utilizzando i dati del sensore, i ricercatori hanno sviluppato un modello matematico che combina i dati di movimento del sensore con le informazioni sul tipo di movimento testato. Le previsioni di questo modello mostrano una buona correlazione con i punteggi BARS assegnati dai clinici. Ciò suggerisce che questo modello può essere utilizzato con i sensori per future ricerche sul monitoraggio della gravità dell’atassia, sia nell’ambito di studi clinici, sia come strumento per monitorare la progressione della malattia a domicilio. Il Dott. Gupta e il suo team continuano a studiare come i sensori di movimento indossabili potrebbero essere utilizzati per il monitoraggio dei sintomi dell’atassia.  

Parole chiave

Scala di valutazione breve dell’atassia (BARS):  Si tratta di un test clinico simile alla Scala di valutazione internazionale cooperativa dell’atassia (ICARS) o alla Scala di valutazione internazionale cooperativa dell’atassia modificata (MICARS). L’ICARS è un test lungo in grado di identificare gli aspetti cerebellari e non cerebellari dell’atassia. La BARS è stata sviluppata nel 2009 per creare una versione più breve e semplice del test, valutando solo 5 aspetti chiave del movimento: andatura, test ginocchio-tibia (sollevamento e abbassamento del tallone), test dito-naso, disartria (difficoltà di linguaggio) e movimenti oculomotori (oculari). È paragonabile alla Scala per la valutazione e la classificazione dell’atassia (SARA). (Schmahmann et al 2009) 

Test dito-naso:  questo test valuta la coordinazione motoria e la funzionalità del cervelletto (una regione del cervello che è comunemente, ma non sempre, colpita nei casi di atassia). Durante il test, al partecipante viene chiesto di toccarsi ripetutamente il naso e poi un bersaglio che si sposta di fronte a lui.  

Test di inseguimento con il dito:  questo test valuta la coordinazione motoria e la funzionalità del cervelletto (una regione del cervello che è comunemente, ma non sempre, colpita nei casi di atassia). Durante il test, il partecipante estende completamente il braccio con un dito puntato e segue un bersaglio che si muove alternativamente da sinistra a destra.  

Test del tallone:  ​​questo test valuta la coordinazione e la propriocezione (la capacità di percepire la posizione del corpo nello spazio). Durante il test, i partecipanti sollevano ripetutamente il ginocchio e battono il tallone per circa 15 secondi.  

Test tallone-tibia:  questo test valuta la coordinazione motoria e la funzionalità del cervelletto (una regione del cervello che è comunemente, ma non sempre, colpita nei casi di atassia). Durante il test, i partecipanti seduti appoggiano il piede di una gamba sul ginocchio della gamba opposta, quindi fanno scivolare il piede verso la caviglia e poi di nuovo verso l’alto, fino al ginocchio, lungo tutta la lunghezza della tibia. 

Test dei movimenti alternati rapidi delle mani (AHM):  questo test valuta la coordinazione motoria e la funzione del cervelletto (una regione del cervello che è comunemente, ma non sempre, colpita nei casi di atassia). Esistono diversi modi per eseguire questo test, tra cui tamburellare con le dita o ruotare le mani da una posizione con il palmo rivolto verso l’alto a una con il palmo rivolto verso il basso. In questo studio, i partecipanti sono stati testati chiedendo loro di estendere le braccia (una alla volta) dritte davanti a sé, con il palmo rivolto nella direzione opposta, e poi di inclinare la mano da sinistra a destra come se stessero salutando. 

Sottomovimenti:  un accelerometro misura le variazioni di velocità nel tempo nello spazio tridimensionale. Lo spazio tridimensionale è difficile da trattare matematicamente, quindi i ricercatori lo hanno scomposto utilizzando l’analisi delle componenti principali. Questa tecnica prende un ampio set di dati e lo semplifica, evidenziando i fattori principali che sembrano guidare la maggior parte dei cambiamenti nei dati. Parlare di matematica diventa molto astratto molto velocemente, quindi cercherò di spiegarlo con un esempio. Nel contesto di un test dito-naso, il partecipante tocca alternativamente il naso con il dito e poi tocca un bersaglio nell’ambiente (un punto su un tablet, la gomma di una matita del medico, il dito di un’altra persona, ecc.). Puoi provare ora, scegliendo qualcosa vicino a te. Mentre esegui questo movimento, il tuo polso subisce diversi tipi di movimento. I cambiamenti più significativi sono il movimento in avanti della mano verso il bersaglio e il movimento indietro della mano verso il viso. Ci sono anche movimenti più sottili che avvengono contemporaneamente. Forse il movimento non è perfettamente fluido mentre passi da un punto all’altro, e si verificano delle oscillazioni laterali o delle pause. Magari il polso si torce per guardare te e poi il bersaglio mentre muovi la mano. Forse ti distrai anche perché stai leggendo contemporaneamente e il braccio si sposta da un lato. Tutti questi elementi aggiungono complessità al grande movimento del naso (e del polso associato) che va avanti e indietro dal naso al bersaglio. L’analisi delle componenti principali è un modo per incorporare tutte queste piccole sfumature e classificare quali di questi movimenti sono i più “grandi” e hanno il maggiore impatto sulla comprensione generale della posizione della mano nello spazio. Quindi, quando i ricercatori applicano questa tecnica ai dati, possono estrarre la componente di movimento più grande (diciamo il movimento in avanti, verso il bersaglio) e la seconda componente di movimento più grande (il movimento all’indietro, lontano dal bersaglio) e rappresentarle graficamente nel tempo. Il risultato è un grafico della velocità nel tempo che assomiglia molto a un’onda, che sale e scende continuamente mentre ci si sposta da sinistra a destra. I “sottomovimenti” in questo grafico sono rappresentati da ciascuna curva distinta (quando la linea parte da 0 e ritorna a 0). Questi servono come base per ulteriori analisi di proprietà specifiche come la durata (quanto tempo ci hai messo per completare un movimento direzionale?), la distanza (quanto lontano hai spostato il braccio?), la velocità media più elevata e l’accelerazione più rapida. Se desideri una buona rappresentazione di come appare questa curva, ti consiglio di dare un’occhiata alla prima figura dell’articolo di Oubre et al. del 2021 che ho citato. Contiene una bella immagine del test dito-naso, i grafici risultanti e il confronto di questi grafici tra diversi punteggi BARS (ovvero con il peggioramento dell’atassia).  

Figura 1 tratta da  Oubre et al,  Cerebellum , 2021. Utilizzata secondo la  licenza Creative Commons Attribuzione 4.0 Internazionale .

È importante notare che, sebbene tutti i dati relativi al movimento tridimensionale del polso vengano inseriti nell’analisi iniziale delle componenti principali, gli unici dati analizzati successivamente riguardano i due movimenti più ampi (nell’esempio precedente, le direzioni avanti e indietro). L’effetto di “appiattimento” dell’analisi delle componenti principali implica che le sottili differenze nella qualità del movimento (rotazione del polso o deviazione del braccio dalla traiettoria corretta) non saranno più rappresentate nei dati analizzati e, inoltre, sarebbero difficili da identificare in modo coerente tra i diversi individui. 

t-SNE:  Se avete letto l’articolo, avrete notato che le figure 1 e 3 presentano grafici con molti punti su cui sono riportate le diciture “t-SNE uno” e “t-SNE due” sugli assi. t-SNE sta per t-distributed stochastic neighbor embedding (incorporamento stocastico dei vicini distribuito in t). Si tratta di una tecnica utilizzata per semplificare un ampio set di dati (simile all’analisi delle componenti principali, come spiegato nella sezione “sottomovimenti” precedente). Questa tecnica permette ai ricercatori di analizzare grandi insiemi di dati che rappresentano numerosi partecipanti e i relativi risultati dei test, confrontandoli tra loro. Ogni punto rappresenta uno specifico tipo di dato relativo a un sottomovimento per un partecipante (ad esempio, il movimento in avanti del dito del partecipante n. 1 nel test dito-naso è rappresentato da un punto). Se un punto si trova vicino a un altro, significa che i due campioni sono matematicamente simili. Più un punto è distante da un altro, maggiore è la differenza matematica tra i campioni rappresentati. L’ombreggiatura o il colore vengono utilizzati per facilitare la comprensione delle variabili che potrebbero influenzare i dati, tra cui la diagnosi/gravità dell’atassia, il tipo di test o specifici sottomovimenti.  

Dichiarazione di conflitto di interessi

L’autore e il curatore dichiarano di non avere alcun conflitto di interessi.

Citazione dell'articolo recensito

Patel S, Oubre B, Stephen CD, Schmahmann JD, Gupta AS. I submovimenti derivati ​​da sensori indossabili catturano la gravità dell’atassia e differiscono a seconda dei compiti motori e delle direzioni del movimento. Cerebellum. 2025 Sep 16;24(6):156. doi: 10.1007/s12311-025-01901-3. PMID: 40956472.  https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/4095647 2/  

Citazione di riferimenti aggiuntivi

Oubre B, Daneault JF, Whritenour K, Khan NC, Stephen CD, Schmahmann JD, Lee SI, Gupta AS. La decomposizione dei movimenti di raggiungimento consente l’individuazione e la misurazione dell’atassia. Cerebellum. 2021 dic;20(6):811-822. doi: 10.1007/s12311-021-01247-6. Epub 2021 mar 2. PMID: 33651372; PMCID: PMC8674173. https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/33651372/ )  
 

Schmahmann JD, Gardner R, MacMore J, Vangel MG. Sviluppo di una breve scala di valutazione dell’atassia (BARS) basata su una forma modificata dell’ICARS. Mov Disord. 2009 15 settembre;24(12):1820-8. doi: 10.1002/mds.22681. PMID: 19562773; PMCID: PMC3800087. https://pmc.ncbi.nlm.nih.gov/articles/PMC3800087/ ) 

4-27-SACsource-Featured-Image-1024×536
Istantanea

Cos’è una variante di significato incerto (VUS)?

Che cos'è una variante?

Il genoma umano contiene oltre 3 miliardi di paia di basi, ovvero le singole “lettere” del codice del DNA che forniscono le istruzioni per il funzionamento delle nostre cellule e del nostro corpo. Una variante o mutazione è qualsiasi cambiamento in questo codice. Questi cambiamenti possono essere ereditati dai nostri genitori biologici o insorgere indipendentemente . Ogni variante può variare da una singola “lettera” a lunghissimi tratti di DNA. Anche se condividiamo il 99,9% del nostro genoma, ognuno di noi presenta comunque una variabilità di 3 milioni di paia di basi!

Sebbene alcune varianti o mutazioni nei nostri geni causino malattie, molte altre non lo fanno. Ogni variante viene classificata in una categoria su uno spettro in base al grado di certezza che sia benigna o patogena. Le varianti benigne non contribuiscono a una malattia o condizione, mentre le varianti patogene contribuiscono a una malattia o condizione o la causano.

Che cos'è un VUS?

Quando non disponiamo di informazioni sufficienti per stabilire se una variante sia o meno associata a una determinata condizione, essa viene considerata una variante di significato incerto (VUS). È importante sottolineare che il fatto che una variante sia nuova non significa necessariamente che sia una VUS. Piuttosto, si utilizzano determinate regole per classificare le varianti in categorie lungo lo spettro VUS, benigne o patogene. È fondamentale notare che queste categorie riflettono il grado di certezza con cui possiamo affermare che la variante causi o meno una condizione, non la forza del suo potenziale effetto sulla nostra salute.

Una volta identificata una variante di significato incerto (VUS), ulteriori informazioni possono consentire agli operatori sanitari e ai ricercatori di riclassificarla lungo lo spettro di classificazione. Ciò avviene quando si acquisisce maggiore certezza che una variante sia benigna o patogena. Possiamo immaginare questo processo come una bilancia (Figura 1). Man mano che si accumulano prove su una variante, la bilancia si inclina verso quel lato. Nel caso di una VUS, la bilancia è in equilibrio. I metodi di ricerca utilizzati per (ri)classificare una variante spaziano dalla modellazione computerizzata agli studi di laboratorio, fino alla ricerca della variante nella popolazione. Con l’aumentare del numero di pazienti identificati con la stessa variante, emergono schemi che aiutano i ricercatori a comprendere se la variante è probabilmente causa di malattia. Ad esempio, se molte persone senza una determinata patologia presentano la stessa VUS, è meno probabile che sia patogena. Al contrario, se una variante compare ripetutamente nelle persone affette dalla patologia ma non negli individui sani, ciò suggerisce che potrebbe essere patogena. Nel tempo, con l’accumularsi delle prove, la classificazione può passare da VUS a benigna o patogena. In generale, è più comune che una VUS venga riclassificata come variante benigna piuttosto che patogena.

Figura 1: Classificazione delle varianti . Le varianti nel nostro genoma vengono classificate in base alla quantità di prove a nostra disposizione. Come una bilancia, man mano che si accumulano più prove, possiamo essere più sicuri nel valutare come una variante potrebbe influenzare la nostra salute. Nel pannello di sinistra, la mancanza di prove caratterizza una VUS (variante di significato incerto). Nel pannello centrale, l’accumulo di prove suggerisce che una variante sia probabilmente benigna. Nel pannello di destra, l’accumulo di prove suggerisce che una variante sia probabilmente patogena. Creato in BioRender. Walker, K. (2025) https://BioRender.com/qm0yuic.

Come si identifica una VUS (variante di significato incerto)?

Ognuno di noi può sottoporsi a un test genetico, o sequenziamento del DNA , per diverse ragioni. Se desiderate saperne di più sui test genetici per le atassie, consultate la pagina dedicata ai test genetici o leggete questo articolo per una breve panoramica. Quando forniamo un campione di DNA per l’analisi, questo viene inviato a un laboratorio di analisi genetiche dove una serie di macchinari, tramite processi chimici, leggono ogni lettera del codice genetico. Confrontando il codice univoco con le informazioni note su varianti e geni, il laboratorio crea un referto del test genetico. Se vi sottoponete al sequenziamento del genoma o di uno o più geni, il referto del test genetico potrebbe indicare a voi e al vostro team di assistenza che siete portatori di una VUS (variante di significato incerto).

Una variante di significato incerto (VUS) non è considerata clinicamente rilevante, ovvero non verrà utilizzata per prendere decisioni sanitarie al momento della sua identificazione. Il team di assistenza esaminerà il referto e prenderà in considerazione i sintomi e l’anamnesi individuali per interpretare queste informazioni e collaborare con il paziente per elaborare un piano di cura. Se il paziente o un familiare riceve un risultato VUS, è importante discuterne con un consulente genetico, specificamente formato per aiutare i pazienti a comprendere il significato di una VUS nel loro caso specifico. I consulenti genetici possono anche consigliare se sia opportuno rivalutare periodicamente la classificazione della variante, poiché le varianti oggi incerte potrebbero essere meglio comprese in futuro con l’accumularsi di ulteriori evidenze.

Se desideri saperne di più sulle varianti di significato incerto, consulta queste risorse del Servizio Sanitario Nazionale (NHS) e di Genomics England .

 

Scritto da Keenan Walker e curato da Larissa Nitschke, PhD.